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Mitral valve granulomatosis: A paradoxical reaction complicating etanercept treatment in rheumatoid arthritis. A case report - 05/06/21

Doi : 10.1016/j.jbspin.2021.105183 
Caroline Ngoufack a, Luca Semerano a, b, Isabelle Podglajen c, Patrick Bruneval d, Christophe Meune e, Dominique Valeyre f, Robin Dhote b, g, Marie-Christophe Boissier a, b, Nathalie Saidenberg-Kermanac’h a, b,
a Rheumatology department, GHUPSSD, AP–HP, Bobigny, France 
b Inserm UMR 1125, Université Sorbonne Paris Nord, 93000 Bobigny, France 
c Microbiology department, Pompidou hospital, AP–HP, Paris, France 
d Pathology department, Pompidou hospital, AP–HP, Paris, France 
e Cardiology department, GHUPSSD, AP–HP, Bobigny, France 
f Pulmonology department, GHUPSSD, AP–HP, Bobigny, France 
g Internal Medicine department, GHUPSSD, AP–HP, Bobigny, France 

Corresponding author.

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Abstract

Background

“Sarcoidosis-like” paradoxical reactions to Antitumor necrosis factor α (anti-TNFα) treatment have been reported. The clinical presentations are varied, most of the time, with a relatively typical picture of mediastinopulmonary involvement. More rarely, isolated granulomatous locations from various organs are described, leading to difficulties in diagnosis.

Case presentation

We report a granulomatous cardiac valve location complicating etanercept treatment in a 26-years-old caucasian male with rheumatoid arthritis. The patient received leflunomide and low-dose corticosteroids, then etanercept was introduced because of persistent disease activity. He had no history of tuberculosis infection or contact, chest CT-scan was normal. At 3 months, he showed complete remission. After 6 months of etanercept treatment, the patient suddenly complained of headache with scotomas of the right visual field and vertigo, without fever. Cerebral MRI revealed 3 recent infarcts. Cardiac ultrasonography revealed a mobile mass on the posterior mitral leaflet. C-reactive protein level was 8mg/L, and all analyses were negative for an infectious agent. Leflunomide and etanercept were discontinued, and antibiotic therapy was started. Mitral valve resection and plasty were performed 2 days later. Histology of the valve revealed large non-caseating epithelioid granulomas with a suppurative-like necrotic center. After ruling out infectious endocarditis, sarcoidosis, rheumatoid valvulitis or lupus-like reaction induced by anti-TNF therapy, the diagnosis of a paradoxical reaction to etanercept was finally retained. Tocilizumab monotherapy was introduced to treat RA flare, no antibiotic preventive treatment was added. After 2 years, the patient was in remission.

Conclusion

This case raises for the first time the possibility of a paradoxical adverse event with an isolated granulomatous reaction on the heart valve occurring with anti-TNF treatment, namely etanercept.

El texto completo de este artículo está disponible en PDF.

Keywords : Paradoxical reaction, Isolated granulomatous reactions, Anti-TNF treatment, Etanercept, Heart valves, Rheumatoid arthritis


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Vol 88 - N° 4

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