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Complication atypique de l'algodystrophie : la dystonie d'attitude. À propos de cinq observations - 09/08/10

Doi : 10.1016/j.rhum.2005.01.003 
Aude Morelet , Laurence Gagneux-Lemoussu, Pascal Brochot, Stanley Ackah-Miezan, Jean-François Colmet-Daage, François Gaillard, François Boyer, Jean-Paul Eschard, Jean-Claude Etienne
Service de rhumatologie, centre hospitalier universitaire, hôpital Sébastopol, 51100 Reims, France 

*Auteur correspondant.

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Résumé

La dystonie d'attitude est une entité mal connue, survenant parfois dans les suites d'une algodystrophie caractérisée par une attitude fixée due à une hypertonie musculaire de la région traumatisée.

Observations. – Nous rapportons cinq cas, quatre femmes et un homme, d'âge moyen 52 ans, l'algodystrophie est localisée aux pieds. La clinique associe les signes classiques d'algodystrophie avec une attitude fixée du pied en varus équin et une hyperextension ou hyperflexion du gros orteil. Chez deux patients l'exploration sous-rachianesthésie a permis la réductibilité de la contracture. Une patiente a vu la dystonie disparaître spontanément sans séquelle. Une patiente a bénéficié d'un bloc moteur suivi d'injections de toxine botulinique, sans amélioration notable. Le même traitement a été entrepris chez deux autres patientes permettant une légère diminution de la contracture. Chez le dernier patient, la décision thérapeutique est en cours.

Discussion. – La dystonie d'attitude est une complication mal connue de l'algodystrophie qui survient souvent dans les suites d'un traumatisme mineur mais qui est responsable d'une douleur et d'un handicap prolongés. L'extension de la dystonie à d'autres sites que celui du traumatisme initial n'est pas rare. L'origine de cette entité est encore mal identifiée : dysfonctionnement du système nerveux central, périphérique ou origine psychogène ? Plusieurs traitements sont proposés tels que les blocs moteurs, les injections intrathécales de baclofène, les blocs sympathiques, la chirurgie sympathique, sans que l'on puisse encore conclure à leur efficacité.

Conclusion. – L'intérêt de ces cinq observations réside dans la description d'une complication encore mal connue de l'algodystrophie : la dystonie d'attitude. L'évolution de cette affection est longue et la prise en charge thérapeutique délicate.

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Abstract

Tonic dystonia is an underrecognized complication of reflex sympathetic dystrophy syndrome (RSDS) characterized by an increase in muscle tone at the site of injury.

Case-reports. – We describe five cases of tonic dystonia complicating RSDS of the lower extremity. There were four women and one man, with a mean age of 52 years. In addition to the typical features of RSDS, the patients had fixed equinovarus of the foot with hyperextension or hyperflexion of the great toe. In two patients, examination after spinal anesthesia showed that the deformity was reducible. Spontaneous resolution of the dystonia occurred in 1 patient. Another patient failed to experience meaningful improvement after a motor block followed by botulinic toxin injections. In two patients, the same treatment was followed by a slight improvement. Treatment options are still being evaluated in the last patient.

Discussion. – Tonic dystonia is an underrecognized complication of RSDS that often develops after a minor injury yet causes prolonged pain and disability. Spread of the dystonia to other sites is not infrequent. The underlying mechanisms remain unclear but may involve dysfunction of the central or peripheral nervous system or psychogenic factors. Suggested treatments include motor block, intrathecal baclofen, sympathetic block, and sympathectomy. However, none of these treatments has been proved effective.

Conclusion. – The five cases described here provide useful information on RSDS-associated tonic dystonia, a condition that runs a protracted course and remains difficult to manage.

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Mots clés : Dystonie, Algodystrophie réflexe sympathique, Injections intrathécales de Baclofène

Keywords : Dystonia, Reflex sympathetic dystrophy syndrome, Intrathecal baclofen


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Vol 72 - N° 5

P. 433-435 - mai 2005 Regresar al número
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