revues des maladies respiratoires - Organe officiel de la Société de Pneumologie de Langue Française (SPLF)

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Revue des Maladies Respiratoires
Vol 24, N° 10  - décembre 2007
pp. 1329-1340
Doi : rmr-12-2007-24-10-0761-8425-101019-200720183
Reçu le : 29 août 2006 ;  accepté le : 28 avril 2007
Endométriose thoracique
 

H. Nunes [1], P. Bagan [2], M. Kambouchner [3], E. Martinod [4]
[1] Service de Pneumologie, Hôpital Avicenne, Assistance Publique-Hôpitaux de Paris, UFR SMBH, Université Paris 13, 93009 Bobigny, France.
[2] Service de Chirurgie Thoracique, Hôpital Victor Dupouy, 95100 Argenteuil et Hôpital Européen Georges Pompidou, Assistance Publique-Hôpitaux de Paris, Université Paris 5, 75015 Paris, France.
[3] Service d'Anatomo-pathologie, Hôpital Avicenne, Assistance Publique-Hôpitaux de Paris, UFR SMBH, Université Paris 13, 93009 Bobigny, France.
[4] Service de Chirurgie Thoracique, Hôpital Avicenne, Assistance Publique-Hôpitaux de Paris, UFR SMBH, Université Paris 13, 93009 Bobigny, France.

Tirés à part : H. Nunes [1]

[1] Service de Pneumologie, Hôpital Avicenne, 125 rue de Stalingrad, 93009 Bobigny.

Abstract
Thoracic endometriosis
Introduction

Endometriosis is defined as the abnormal presence of endometrial tissue, including endometrial glands and stroma, outside the uterine cavity. The term “thoracic endometriosis” is classically referred to the respiratory manifestations which classically result from the presence and the cyclical changes of endometrial tissue in one of the thoracic structures.

State of art

Although thoracic endometriosis is rare, four clinical entities are well-recognized: pneumothorax, hemothorax, haemoptysis and pulmonary nodule, with a respective frequency of 73%, 14%, 7% and 6%. These are characterized by the recurrence of symptoms within the menstruations, in women aged between 30 and 40, and mainly in the right hemi-thorax. Pelvic endometriosis is usually, if not constantly, associated. Catamenial pneumothorax is not always related to thoracic endometriosis and its mechanisms remain unclear. An exploratory and therapeutical surgery is required in most of the cases. Video-assisted-thoracoscopy is the best current approach of catamenial pneumothorax. It may visualize pathognomonic pleuro-diaphragmatic abnormalities, including diaphragmatic fenestrations and/or endometrial implants, in about one third of the patients. Surgical treatment is justified because of the frequent relapses under medical treatment alone. Surgery consists of diaphragmatic repair and excision of all apparent endometrial implants; pleural abrasion may complete the procedure. A combined prolonged hormonal therapy is increasingly recommended, Danazol or GnRH analogs being advantaged.

Perspectives

Further prospective studies are needed to estimate the real incidence of thoracic endometriosis and to devise the best therapeutical option.

Conclusions

Thoracic endometriosis is probably rare but its diagnosis is easy when accurately raised. The approach is multidisciplinary involving a pneumologist, a thoracic surgeon and a gynecologist.

Keywords: Thoracic endometriosis , Catamenial pneumothorax , Hemothorax , Haemoptysis , Pulmonary nodule


Lendométriose est définie histologiquement. On désigne sous ce terme la présence anormale en situation ectopique, hors de la cavité utérine, de structures endométriales comprenant à la fois des glandes et du chorion cytogène [1 et 2]. Les localisations de l'endométriose sont essentiellement locorégionales ou de la cavité rétropéritonéale [1 et 2]. L'endométriose pelvienne est fréquente, s'élevant à 6-10 % de la population générale féminine [1 et 2]. Elle touche quasi exclusivement les femmes en âge de procréer. Le diagnostic est avant tout chirurgical et une classification a été établie pour juger de l'extension de la maladie [1 et 2]. Les localisations à distance de l'endométriose sont rares, voire exceptionnelles, mais elles sont très variables puisque des topographies thoraciques, gastro-intestinales, urinaires, cutanées, musculosquelettique et neurologique périphérique ou centrale ont été publiées [3]. La localisation thoracique est vraisemblablement la plus fréquente d'entre elles [3].

Le lien temporel entre certaines manifestations respiratoires et le cycle menstruel est historiquement bien connu. Schwarz rapporte le premier cas d'hémoptysie survenant lors des règles en 1938 [4] et Barnes un cas d'hémothorax associé à une endométriose ovarienne en 1953 [5]. Plus tard, Maurer et coll. [6] décriront l'entité du pneumothorax spontané récidivant survenant lors des règles, mais ce n'est qu'en 1972 que l'expression pneumothorax « cataménial » est utilisée pour la première fois par Lillington et coll. [7]. L'ensemble des manifestations respiratoires liées à la présence de tissu endométrial dans l'une des structures du thorax est regroupé sous le terme d'« endométriose thoracique ». Les entités cliniques classiques de l'endométriose thoracique sont le pneumothorax, l'hémothorax, l'hémoptysie et le nodule pulmonaire.

L'objectif de cette revue générale est de faire le point des connaissances actuelles sur l'endométriose thoracique. La recherche bibliographique a été effectuée à partir de la banque de données PubMed® en utilisant les mots-clés suivants : « thoracic or pleural or pulmonary or bronchial or diaphragmatic and endometriosis », « pneumothorax or hemothorax or haemoptysis or nodules and catamenial » et « pneumothorax or hemothorax or haemoptysis or nodules and endometriosis ». Seuls les articles rédigés en anglais ou en français ont été retenus, sans limitation de période.

Épidémiologie

L'incidence globale de l'endométriose thoracique est encore impossible à préciser actuellement [8, 9, 10 et 11]. Les données les plus complètes concernent le pneumothorax cataménial. Considéré jusqu'à présent comme rare, le pneumothorax cataménial représente 0,9 % et 5,6 % de l'ensemble des cas de pneumothorax spontanés chez la femme dans deux larges études qui ont longtemps prévalu [12 et 13]. Dans deux études récentes, le chiffre est nettement plus élevé : 34 % dans une étude rétrospective [14] et 25 % dans une étude prospective française (8 cas dénombrés parmi 32 femmes en période d'activité génitale adressées pendant 18 mois dans un service de chirurgie thoracique pour un pneumothorax spontané) [15].

L'endométriose thoracique ne concerne que les femmes en période d'activité génitale en dehors de la grossesse [8, 9, 10 et 11]. Dans la méta-analyse de Joseph et Sahn colligeant 110 cas de la littérature anglo-saxonne l'âge de survenue s'échelonnait entre 19 et 54 ans mais un pic était observé entre 30 et 34 ans, soit en moyenne 5 ans de plus que pour l'endométriose pelvienne [8]. Les patientes ayant un nodule pulmonaire semblaient plus âgées que celles ayant une autre manifestation de l'endométriose thoracique [8].

Il n'y a pas de facteur favorisant avéré de l'endométriose thoracique. Un pneumothorax cataménial a été rapporté chez deux sœurs, mais il s'agit de l'unique observation d'endométriose « familiale » [16]. Paradoxalement le clomifène citrate, traitement de l'infertilité secondaire à l'endométriose pelvienne, a été incriminé dans un cas d'hémoptysie cataméniale [17].

La plupart des patientes ayant une endométriose thoracique ont une endométriose pelvienne préalablement connue ou non. Dans la méta-analyse de Joseph et Sahn seules 55,4 % des patientes ayant une endométriose thoracique symptomatique ont eu une exploration par laparotomie ou laparoscopie et 84 % d'entre elles avaient une endométriose pelvienne documentée [8]. L'association est plus franche en cas d'hémothorax (100 %) ou de nodule pulmonaire (100 %) que de pneumothorax (61 %) ou d'hémoptysie (67 %) [8]. Ce point intéressant est également noté dans la série de Wang et coll. [18] où aucune des 4 patientes ayant une hémoptysie cataméniale n'avait d'endométriose pelvienne patente. Enfin, 16 % des patientes ont un antécédent de chirurgie pelvienne ou de manipulation utérine [8].

L'endométriose thoracique peut exceptionnellement s'accompagner de l'atteinte d'un autre site extrapelvien : un cas de nodules pulmonaires associés à une atteinte urétérale [19], un pneumothorax avec une atteinte vésicale [20] et un pneumothorax associé à une atteinte cutanée ombilicale [21] ont été publiés.

• L'endométriose est la présence anormale de structures endométriales hors de la cavité utérine.

• Elle concerne 6-10 % de la population générale féminine, quasi exclusivement en âge de procréer.

• La plupart des patientes ayant une endométriose thoracique ont une endométriose pelvienne associée.

Pathogénie

Les mécanismes pathogéniques de l'endométriose thoracique ne sont pas encore parfaitement élucidés [8, 9, 10 et 11]. Il est admis que les manifestations respiratoires cataméniales résultent de la présence de tissu endométrial dans l'une des structures du thorax et de ses modifications cycliques en réponse aux variations hormonales [8, 9, 10 et 11]. En effet, l'endomètre ectopique peut être fonctionnellement quiescent mais le plus souvent il reste réceptif aux stimulations de la vie génitale féminine : il prolifère en phase œstrogénique, sécrète au stade œstroprogestatif, saigne en période menstruelle ou encore se transforme en caduque pendant la grossesse. Néanmoins, il faut savoir que l'endomètre n'est que très rarement authentifié au niveau thoracique et que certains cas de pneumothorax cataménial sont incontestablement dus à d'autres causes qu'à une endométriose thoracique [8, 9, 10, 11 et 22].

Pneumothorax cataménial
Rupture de bulles sous-pleurales

Des bulles sont observées chez environ 23 % des patientes opérées pour un pneumothorax cataménial [8 et 22], mais il n'y a pas de raison évidente pour laquelle cette rupture serait facilitée en période menstruelle.

Passage transdiaphragmatique d'air à partir du tractus génital après un pneumopéritoine

En effet, le mucus cervical disparaît au moment des règles si bien que la cavité péritonéale est alors en communication directe avec l'extérieur par le biais de la cavité utérine et des trompes de Fallope. De l'air pourrait rentrer dans la cavité péritonéale à l'occasion de contractions utérines, d'efforts physiques ou de relations sexuelles et atteindre l'espace pleural à travers le diaphragme. Le passage transdiaphragmatique d'air suivrait des fentes diaphragmatiques anatomiques et serait facilité par la pression pleurale négative et un effet « piston » du foie. Les fentes diaphragmatiques sont de petites perforations qui prédominent à droite. Elles peuvent être congénitales et exister physiologiquement chez tout individu ; elles expliquent l'hydrothorax d'origine hépatique et le syndrome de Meigs [23]. Elles peuvent aussi être acquises, creusées par la nécrose cyclique des implants d'endomètre à la surface abdominale du diaphragme [8, 9, 10, 11 et 22]. Ce concept de diaphragme « poreux » est maintenant le plus couramment accepté [8, 9, 10, 11, 22, 24, 25, 26 et 27]. Il est étayé par diverses constatations : le pneumothorax est une complication bien connue de la cœlioscopie, la ligature des trompes permet d'éviter les récidives de pneumothorax cataménial [28] et un cas a été rapporté avec un pneumopéritoine concomitant [29] ; enfin, Roth et coll. [30] ont littéralement capturé le passage transdiaphragmatique de bulles d'air à la radiographie thoracique. Mais curieusement les fentes diaphragmatiques ne sont retrouvées que chez une minorité des patientes [8 et 22], nous en discuterons plus loin. De plus, les cas de récidives de pneumothorax après hystérectomie restent obscurs [31 et 32].

Élévation anormale de prostaglandine F2 en période menstruelle

Celle-ci serait responsable d'une bronchoconstriction et d'une vasoconstriction entraînant une hyperinflation et une rupture distale bronchiolo-alvéolaire (mécanisme « check valve ») [33]. Toutefois, l'absence de bronchospasme clinique chez la plupart des patientes va à l'encontre de cette hypothèse.

Endométriose intrapulmonaire sous-pleurale

La croissance d'un implant endométrial dans la lumière d'une bronchiole terminale lors des règles pourrait aussi provoquer une hyperinflation locale et un pneumothorax par le même mécanisme [7].

Endométriose de la plèvre

Le tissu endométrial pourrait éroder la plèvre viscérale et le parenchyme sous-jacent et créer une fuite alvéolaire.

Endométriose thoracique à proprement parler
Menstruation rétrograde/implantation

Un reflux tubaire de sang menstruel emporterait des fragments d'endomètre jusqu'à la cavité péritonéale. Là, le tissu endométrial survivrait grâce à sa capacité d'adhésion, d'invasion et de prolifération et/ou à la faveur de facteurs prédisposant génétiques, environnementaux ou immunologiques compromettant par exemple la clairance péritonéale [1 et 2]. L'endomètre gagnerait ensuite la plèvre par les fentes diaphragmatiques et/ou le parenchyme pulmonaire par une embolisation vasculaire [8, 9, 10, 11 et 22]. La prédominance des lésions dans l'hémithorax droit pourrait être expliquée par la théorie du flux intrapéritonéal, décrite par Meyers [34]. La gouttière pariétocolique droite est une des quatre zones de stagnation du liquide péritonéal, ce qui « expose » plus la coupole droite au passage des fragments d'endomètre ectopique [34]. Cependant, l'association à une endométriose pelvienne n'est pas une règle générale dans l'endométriose thoracique.

Micro-embolisation d'endomètre par voie hématogène

Le tissu endométrial pourrait disséminer dans la circulation veineuse depuis l'utérus, par exemple après un traumatisme ou une manipulation utérine, ou depuis le péritoine en cas d'endométriose pelvienne. Il serait alors arrêté dans le lit vasculaire pulmonaire périphérique et s'implanterait [8, 9, 10, 11 et 22]. En effet, l'injection intraveineuse d'endomètre induit une endométriose parenchymateuse chez 79,1 % des animaux dans un modèle expérimental chez le lapin [35]. Ce mécanisme est séduisant pour l'endométriose parenchymateuse ainsi que pour les autres localisations à distance de l'endométriose extrapelvienne mais il ne permet pas à lui seul d'expliquer l'endométriose pleurale ni la prédominance de la maladie à droite.

Métaplasie de l'épithélium cœlomique

La plèvre et le péritoine partagent la même origine embryologique que l'endomètre. Les cellules mésothéliales pleurales ou péritonéales pourraient se transformer par foyer en cellules endométriales sous l'influence de stimulus encore non identifiés [36]. Mais l'endométriose parenchymateuse et la prépondérance droite de la maladie restent inexpliquées par cette théorie.

•  Les manifestations respiratoires cataméniales sont dues à la présence de tissu endométrial dans l'une des structures du thorax et varient selon le stade du cycle.

• Causes possibles du pneumothorax cataménial : bulles sous-pleurales, passage d'air provenant du tractus génital dans la cavité pleurale, élévation anormale des prostaglandines F2, endométriose intrapulmonaire sous-pleurale et endométriose de la plèvre.

• La présence d'endomètre dans le thorax pourrait être due à une menstruation rétrograde/implantation, une micro-embolisation d'endomètre par voie hématogène ou une métaplasie de l'épithélium cœlomique.

Manifestations cliniques

Le pneumothorax cataménial est le mode de présentation de loin le plus fréquent puisqu'il représente 73 % des cas dans la méta-analyse de Joseph et Sahn [8]. Les autres manifestations classiques sont l'hémothorax, l'hémoptysie et le nodule pulmonaire dont la fréquence respective est de 14 %, 7 % et 6 % [8]. Des présentations beaucoup plus insolites et trompeuses sont aussi possibles. Ces différentes manifestations respiratoires peuvent s'associer entre elles [31].

Le point commun entre ces tableaux cliniques variés est la relation temporelle entre l'installation des symptômes respiratoires et les règles. Dans 90 % des cas, les premiers symptômes surviennent dans les 24 - 48 heures après le début de la menstruation [8]. Le pneumothorax peut être retardé jusqu'à 96 heures [14] ou beaucoup plus rarement apparaître en période prémenstruelle immédiate [9 et 10]. L'hémithorax droit est le plus fréquemment touché quelle que soit la manifestation clinique (86 % de l'ensemble des cas d'endométriose thoracique) [8]. La répétition des symptômes est caractéristique, mais elle n'est pas systématique à chaque cycle menstruel.

Pneumothorax cataménial

Le pneumothorax cataménial survient à un âge relativement plus tardif que le pneumothorax idiopathique. Les patientes ont en moyenne 34,2 ± 6,9 ans dans la revue générale de Konrom et coll. [22] qui rassemble 229 cas. Le pneumothorax cataménial est très souvent récurrent, parfois simplement sous la forme de douleurs thoraciques. Le nombre moyen d'épisodes prouvés ou suspectés avant un traitement radical est de 5,1 ± 6,0 [22], mais il peut s'élever à plus de 10 et une patiente a même souffert de plus de 40 récidives [37].

Le pneumothorax siège le plus souvent du côté droit [8, 9, 10, 11, 15, 22 et 38]. D'après Konrom et coll. [22] il est unilatéral droit dans 91,7 % des cas, beaucoup plus rarement unilatéral gauche (4,8 %) et exceptionnellement bilatéral (3,5 %). Le pneumothorax est le plus souvent de petite taille sur la radiographie thoracique [8]. Les symptômes révélateurs sont non spécifiques, ils sont généralement bien tolérés, mais des tableaux très sévères ont été décrits [39]. La radiographie et la TDM thoracique ne permettent pas de déterminer l'origine endométriale du pneumothorax, bien que des zones d'épaississement pleural et diaphragmatique puissent s'observer à la TDM [40].

Hémothorax

L'hémothorax cataménial survient à droite dans environ 90 % des cas [8] et il peut être isolé ou rarement s'accompagner d'un pneumothorax [8 et 9]. D'après Joseph et Sahn seulement 3 des 14 cas d'hémothorax avaient un petit pneumothorax homolatéral [8]. Sur la radiographie thoracique l'hémothorax était minime dans 10 cas, modéré dans 3 cas et volumineux dans 2 cas [8] avec une anémie significative dans un cas [41]. Une patiente a développé simultanément un pneumothorax droit, un hémothorax gauche et des hémoptysies [31]. Enfin, un cas d'hémothorax a été rattaché à la transformation sarcomateuse d'une endométriose pleurale [42]. Comme pour le pneumothorax cataménial la radiographie et la TDM thoracique n'ont aucune spécificité ; un épaississement focal de la plèvre [43] voire une masse pleurale ont été rapportés [44].

Hémoptysie

L'hémoptysie provient d'un implant endométrial dans le parenchyme pulmonaire et/ou dans l'arbre trachéobronchique. L'hémoptysie est une manifestation très rare de l'endométriose thoracique [8, 9, 10 et 11]. Dans la revue générale de Terada et coll. [45] seulement 30 cas ont pu être rassemblés à partir de la littérature anglo-saxonne. L'hémoptysie est latéralisée à droite dans environ 90 % des cas [8]. Le volume du saignement est variable, il peut être important mais aucun cas d'hémoptysie cataclysmique ou fatale n'a été décrit. À noter un cas d'hémoptysie abondante favorisée par un trouble de l'hémostase chez une patiente porteuse d'une maladie du pool plaquettaire vide [46].

La bronchoscopie ne retrouve généralement pas d'anomalie macroscopique en raison du caractère distal des lésions endométriales [9, 10, 11, 45 et 47]. Lorsque l'examen est réalisé en phase menstruelle, il visualise occasionnellement des lésions sous-muqueuses rouges-violacées saignant au contact, de dimension variable mais souvent bilatérales et multiples [9, 10, 18 et 45]. Leur localisation est habituellement bronchique [9, 10, 18 et 45], mais il peut exister des lésions trachéales [18 et 48].

La radiographie thoracique peut être normale, mettre en évidence des signes indirects d'hémorragie ou un ou plusieurs nodules pulmonaires [9, 10, 11, 18 et 45]. La TDM thoracique peut aussi être absolument normale y compris pendant la menstruation [18]. L'endométriose parenchymateuse peut se traduire par des opacités à contours plus ou moins bien définis, des nodules, des cavités à paroi fine, du verre dépoli, ou des formations bulleuses [9, 45, 47 et 49]. Une étude a récemment évalué 5 patientes ayant une hémoptysie cataméniale par une TDM systématique pendant les règles et 2 semaines après [47]. Pendant les règles la TDM montrait un aspect en verre dépoli dans tous les cas, une consolidation dans 4 cas et des nodules dans 2 cas. Les anomalies étaient toujours à droite, dans le lobe inférieur dans 3 cas et le lobe moyen dans 2 cas [47]. Deux semaines plus tard la consolidation et les nodules avaient disparu mais il persistait un aspect en verre dépoli chez 4 patientes [47]. Dans les rares cas, où une artériographie bronchique a été effectuée, elle était normale [50 et 51] ou montrait des zones d'hypervascularisation multiples correspondant aux anomalies visibles à la bronchoscopie [48 et 52].

Nodule pulmonaire

Le nodule pulmonaire endométrial peut être solitaire ou multiple [9] et il se situe à droite dans plus de 70 % des cas [8]. Il se révèle à l'occasion d'une hémoptysie ou il est asymptomatique et de découverte fortuite. Dans la méta-analyse de Joseph et Sahn 3 des 7 patientes avaient des hémoptysies [8]. La seule caractéristique radiologique distinctive du nodule pulmonaire endométrial est qu'il change de taille au cours du cycle menstruel [9, 10 et 11]. Il peut disparaître complètement entre les menstruations.

Autres manifestations

Initialement décrite en 1954 [53], l'association d'une ascite et d'une pleurésie constitue un tableau clinique singulier bien que très rare de l'endométriose [10, 54, 55, 56, 57 et 58]. Plusieurs revues générales lui ont été consacrées dont celle récente de Bhojawala et coll. [56]. Ce syndrome touche avec prédilection les femmes nullipares de race noire. L'ascite est le plus souvent massive et, parmi les 12 cas répertoriés, la pleurésie était droite dans 8 cas et bilatérale dans 4 cas [56]. L'épanchement est fréquemment abondant, pouvant atteindre 4 litres [55] et cloisonné [57], ce qui peut justifier le recours à une chirurgie thoracique. Tout comme le liquide d'ascite le liquide pleural est hématique et/ou couleur chocolat. Le tableau peut en imposer pour une pathologie néoplasique ou un syndrome de Meigs [10 et 56]. Seuls deux des cas publiés avaient une endométriose pleurale prouvée histologiquement [57 et 58].

La douleur thoracique cataméniale purement isolée sans pneumothorax ni hémothorax est exceptionnelle [8, 9, 10, 11, 59, 60, 61 et 62]. Elle est alors de type pleuritique ou phrénique et le plus souvent due à une endométriose diaphragmatique [8, 9, 10, 11, 59, 60, 61 et 62]. Ont également été signalés une pleurésie chronique exsudative avec un épaississement pleural diffus à la TDM [63], un pneumomédiastin cataménial [64], un pseudo-anévrisme au niveau d'une coarctation aortique antérieurement opérée [65] et un cas de masse paracardiaque avec une extension pariétale thoracique pulsatile [66]. Une prévalence accrue de l'asthme chez les patientes ayant une endométriose par rapport à la population générale a été suggérée [67], mais cela a été clairement réfuté par une étude prospective bien conduite [68].

• Le pneumothorax est le plus fréquent, puis viennent hémothorax, hémoptysie et nodule pulmonaire.

• Les symptômes surviennent à des moments particuliers par rapport aux règles et prédominent à droite.

• Le pneumothorax est souvent récurrent, prédomine à droite et n'a pas de particularité clinique.

• L'hémothorax est d'abondance variable, le plus souvent minime, et prédomine à droite.

• L'hémoptysie est très rare.

• Le nodule pulmonaire endométrial est unique ou multiple, majoritairement droit et change de taille au cours du cycle menstruel.

• L'ascite et la douleur thoracique sont rares. Pleurésie chronique exsudative, pneumomédiastin cataménial, pseudo-anévrisme au niveau d'une coarctation aortique antérieurement opérée et masse paracardiaque ont été décrits exceptionnellement.

Diagnostic

Même si l'endométriose thoracique est maintenant mieux connue des cliniciens et des chirurgiens, son diagnostic peut être difficile et retardé, en particulier dans le contexte de nodule pulmonaire. Le délai entre les premiers symptômes et un diagnostic spécifique d'endométriose thoracique est en moyenne de 8 mois [8].

Tableau clinique

Le diagnostic d'endométriose thoracique repose sur un tableau clinique suggestif éventuellement combiné à l'imagerie thoracique et aux constatations peropératoires [8, 9, 10 et 11]. La répétition cyclique des symptômes respiratoires avec les menstruations constitue l'élément clé d'orientation et il faut le rechercher soigneusement à l'interrogatoire. La difficulté réside dans le fait que les symptômes ne se reproduisent pas systématiquement à chaque cycle menstruel et que l'endométriose pelvienne peut manquer. Un des diagnostics différentiels à ne pas ignorer est l'embolie pulmonaire [40, 60 et 70]. À l'inverse, il faut signaler un cas d'hémoptysie cataméniale pris à tort pour une endométriose alors qu'il s'agissait d'une malformation artérioveineuse pulmonaire [71].

Imagerie thoracique

Pour améliorer leur rentabilité, les examens doivent être renouvelés au moment des règles. La TDM thoracique n'a qu'un intérêt limité en cas de pneumothorax ou d'hémothorax cataménial, en dehors de l'aide qu'il peut apporter pour le diagnostic différentiel ou le bilan préopératoire. En cas d'hémoptysie et/ou de nodule pulmonaire la TDM thoracique et la bronchoscopie sont indispensables. La variation de taille des anomalies TDM ou endoscopiques [9 et 10] a une grande valeur diagnostique.

L'utilisation des nouvelles techniques radiologiques est marginale dans la littérature et leur apport dans le diagnostic d'endométriose thoracique reste à établir. La TDM hélicoïdal avec reconstruction et endoscopie virtuelle peut identifier les lésions d'endométriose strictement endobronchique [72 et 73], ce qui pourrait permettre d'éviter les endoscopies itératives dans certaines situations. Alors que la place de l'IRM est reconnue dans l'endométriose pelvienne [74], ce moyen d'investigation n'a été employé qu'exceptionnellement dans l'endométriose thoracique. L'IRM a permis dans un cas de déterminer l'origine parenchymateuse d'une lésion endométriale thoracique postérieure dont le caractère parenchymateux ou pleural était équivoque à la TDM [75].

Investigations gynéco-obstétricales

Elles seront guidées par un avis spécialisé, mais il faut retenir que l'absence d'endométriose pelvienne ne doit pas exclure le diagnostic d'endométriose thoracique, surtout en cas de pneumothorax ou d'hémoptysie cataméniale [8 et 18].

Chirurgie thoracique exploratrice

Une chirurgie thoracique à visée à la fois diagnostique et thérapeutique s'avère généralement nécessaire [8, 9, 10, 11, 14, 15, 22 et 38]. Il faut penser systématiquement au diagnostic d'endométriose thoracique et toujours explorer attentivement et complètement le diaphragme en cas de chirurgie pour pneumothorax chez la femme. Idéalement la chirurgie sera programmée pendant la période menstruelle [38]. Elle permet d'objectiver des anomalies macroscopiques pleuro-diaphragmatiques pathognomoniques d'endométriose thoracique et éventuellement d'obtenir une preuve histologique [8, 9, 10, 11, 14, 15, 22 et 38]. Environ deux tiers des patientes ayant une endométriose thoracique subissent une thoracoscopie ou une thoracotomie dans le cadre du bilan diagnostique [8 et 22]. Des fentes diaphragmatiques sont observées dans 26 % à 28,6 % des cas de pneumothorax, des implants pleuraux d'endométriose dans 13 % à 29,6 % des cas, et une dystrophie bulleuse dans 23 % des cas [8 et 22]. Aucune anomalie n'est mentionnée chez 8,5 %-25 % des patientes [8 et 22]. Le tableau I résume les constatations peropératoires dans le pneumothorax cataménial d'après la revue générale de Korom et coll. [22]. À l'inverse, l'examen chirurgical semble constamment anormal chez les patientes ayant un hémothorax cataménial, les fentes diaphragmatiques et les implants pleuraux étant retrouvés chacun dans 71 % des cas [8].

Les pores diaphragmatiques font quelques millimètres de diamètre, et ils prédominent sur la portion tendineuse du diaphragme [8, 9, 10, 11, 14, 15, 22 et 38] (fig. 1). Les pores sont le plus souvent, mais non nécessairement, entourés de dépôts d'endomètre [8, 9, 10, 11, 14, 15, 22 et 38]. Ceux-ci ont un aspect identique sur le versant pleural (viscéral ou pariétal) ou diaphragmatique : ils apparaissent comme des nodules ou des plaques de quelques millimètres à quelques centimètres, de couleur brune ou rouge violacée, et hypervascularisés [8, 9, 10, 11, 14, 15, 22 et 38] (fig. 2).

• Le diagnostic est souvent tardif.

• Une concordance entre symptômes respiratoires et moment des règles est très évocatrice.

• L'imagerie (TDM thoracique et bronchoscopie surtout) est plus sensible au moment des règles.

• L'absence d'endométriose pelvienne patente n'élimine pas le diagnostic d'endométriose thoracique.

• Il faut habituellement recourir à une chirurgie thoracique à visée diagnostique et thérapeutique.

Examen anatomopathologique

La confirmation anatomopathologique n'est pas exigée pour le diagnostic d'endométriose thoracique. Elle est obtenue généralement par biopsie chirurgicale pleurale ou diaphragmatique (fig. 3). Même en présence d'anomalies macroscopiques, la biopsie bronchique n'est qu'exceptionnellement contributive alors que la simple cytologie bronchique peut étonnamment l'être [9, 10, 18 et 45]. À noter enfin que l'examen cytologique du liquide pleural est revenu positif chez deux patientes ayant un hémothorax [76]. L'examen anatomopathologique est le même quel que soit le site de l'endométriose. Une description anatomopathologique a été détaillée dans l'article de Flieder et coll. [77] qui reprend 9 cas d'endométriose pleuro-pulmonaire. Les foyers d'endométriose peuvent être bien circonscrits ou parfois avoir un aspect infiltrant. Le tissu endométrial est généralement normal avec un chorion cytogène dense, aux petites cellules fusiformes, et des glandes à l'épithélium cylindrique simple ou cuboïde pseudo-stratifié. Les cellules stromales ne présentent pas d'atypie. Il existe constamment des signes d'hémorragie aiguë ou chronique avec une extravasation d'hématies et des macrophages chargés d'hémosidérine. En immunohistochimie l'épithélium glandulaire est marqué dans le cytoplasme par la pancytokératine, la cytokératine 7 et BER-EP4, et fortement dans le noyau par les récepteurs de l'œstrogène et de la progestérone. La majorité des cellules stromales sont positives pour la vimentine, environ 30 % pour l'actine, l'actine du muscle lisse et la desmine dans le cytoplasme et la moitié ont un marquage nucléaire intense par les récepteurs de l'œstrogène et de la progestérone [77]. Il faut souligner qu'en cas de nodule pulmonaire la distinction entre endométriose et métastase d'un sarcome stromal endométrial de bas grade peut être difficile [78 et 79].

• L'anatomie pathologique est facultative.

• Les lésions peuvent être circonscrites ou infiltrantes.

• Elle met en évidence du tissu endométrial avec des signes d'hémorragie aiguë ou chronique.

Traitement

Il est difficile de formuler des recommandations thérapeutiques claires dans l'endométriose thoracique en l'absence d'études contrôlées. Le choix du traitement devra tenir compte de la manifestation de l'endométriose thoracique en cause, des comorbidités et du désir de grossesse de la patiente.

Traitement médical

Le traitement hormonal a pour but de créer un environnement hormonal défavorable à la croissance et au maintien de l'endomètre en induisant une pseudo-grossesse ou une pseudo-ménopause. Les produits utilisés dans la littérature pour l'endométriose thoracique sont les contraceptifs oraux, les progestatifs, le danazol et les analogues de la gonadotropin-releasing hormone (GnRH) [8, 9, 10 et 11]. Aucun n'a fait la preuve de sa supériorité, mais par extrapolation avec l'endométriose pelvienne les molécules privilégiées sont le danazol et les analogues de la GnRH [1 et 2].

Le danazol est un dérivé de la 17-éthinyltestostérone qui provoque une anovulation en réduisant la libération de la LH de milieu de cycle. Il augmente également la concentration sérique de testostérone, ce qui explique les effets secondaires androgéniques à dose thérapeutique. La posologie recommandée est de 400-800 mg par jour per os. La durée du traitement n'est pas établie [1 et 2]. Les analogues de la GnRH diminuent la sécrétion de FSH et de LH ce qui conduit à un hypogonadisme hypogonadotrope. Plusieurs médicaments sont disponibles avec des modalités d'administration différentes. La durée du traitement doit être prolongée pendant au moins 12 mois. L'intérêt des analogues de la GnRH est que la patiente reste fertile [1 et 2].

L'hormonothérapie seule peut être efficace dans toutes les manifestations de l'endométriose thoracique, mais la fréquence des récidives est très élevée, dépassant 50 % toutes manifestations et tous traitements confondus [8]. Le risque serait particulièrement important pour les manifestations pleurales. D'après la méta-analyse de Joseph et Sahn, le taux de rechute est significativement moindre après un traitement chirurgical qu'après un traitement médical en cas de pneumothorax (respectivement 5 % et 25 % versus 50 % et 60 % à 6 et 12 mois). Dans cette étude, une rechute était observée chez 6 des 10 patientes traitées médicalement pour un hémothorax et chez 2 des 5 patientes traitées médicalement pour une hémoptysie [8]. Il semblait ne pas y avoir de différence entre les différents traitements hormonaux [8], en sachant que dans cette méta-analyse peu de patientes étaient traitées par les analogues de la GnRH qui pourraient être plus efficaces [9].

Traitement chirurgical thoracique

Depuis l'avènement de la chirurgie vidéo-assistée, la prise en charge chirurgicale de l'endométriose thoracique s'est nettement améliorée, mais la thoracotomie postérolatérale standard garde encore sa place [9, 15 et 38].

Pneumothorax cataménial

La prise en charge du pneumothorax cataménial à la phase aiguë est identique à celle du pneumothorax idiopathique : une résolution spontanée après les règles est possible, mais un drainage est parfois nécessaire [9 et 10]. L'instillation intrapleurale d'agents sclérosants a été rarement utilisée : les tétracyclines ont été inefficaces dans les deux cas publiés alors qu'il n'y a pas eu de récidive à un an chez les trois patientes traitées par talc [8].

Compte tenu du risque de récidive ultérieure après traitement médical ou hormonothérapie seule, une intervention chirurgicale peut se justifier d'emblée, dès que le diagnostic étiologique est porté. On optera dans un premier temps pour une chirurgie vidéo-assistée. C'est en effet la meilleure technique pour explorer parfaitement le diaphragme, alors que la thoracotomie axillaire peut être parfois prise en défaut. La chirurgie permet tout d'abord d'identifier le mécanisme pathogénique responsable [8, 9, 10, 11, 14, 15, 22 et 38]. En fonction des constatations peropératoires, on procédera à la fermeture des fentes diaphragmatiques par agrafe mécanique ou par suture, et à l'exérèse la plus complète possible des plaques d'endomètre au niveau pleural et diaphragmatique. D'éventuelles bulles seront réséquées. Une abrasion pleurale complétera le geste, voire une pleurectomie [8, 9, 10, 11, 14, 15, 22 et 38]. Malgré les progrès de la chirurgie vidéo-assistée, une thoracotomie standard s'impose parfois pour faciliter la réparation diaphragmatique [9, 15 et 38].

Une méthode simple a été proposée par Bagan et coll. [38 et 80] pour essayer de protéger les patientes d'une récidive. Ils ont conseillé de couvrir la partie tendineuse du diaphragme avec une plaque de polyglactin afin d'éviter de laisser des pores diaphragmatiques occultes et de prévenir leur reformation à partir de lésions endométriales résiduelles. L'insertion d'une plaque permettrait de renforcer le diaphragme en provoquant une fibrose [80].

Malgré un traitement chirurgical lourd la maladie peut rechuter [8, 9, 10, 11, 14, 15, 22 et 38]. La présence de fentes diaphragmatiques conférerait un meilleur pronostic [10 et 38]. Dans la série rétrospective de Bagan et coll. où le recul évolutif est le plus long, 10 patientes ont été suivies pendant 55,7 mois en moyenne : aucune des 5 patientes ayant eu une réparation diaphragmatique n'a récidivé alors que 3 des 5 patientes ayant eu une simple pleurodèse ont récidivé [38].

Hémothorax

Peu de résultats sont publiés, mais le fait que les fentes diaphragmatiques et/ou les implants pleuraux soient hautement fréquents chez les patientes ayant un hémothorax cataménial [8] est un argument fort en faveur de la chirurgie.

Hémoptysie et nodule pulmonaire

La chirurgie a une place diagnostique et thérapeutique en cas de nodule d'étiologie indéterminée [81]. En dehors de ce contexte, la chirurgie est généralement envisagée en deuxième intention lorsque le traitement hormonal bien conduit a été inefficace ou a été responsable d'effets secondaires intolérables, en cas de rechute à l'arrêt du traitement ou en cas de désir de grossesse. [8, 9 et 45]. La chirurgie vidéo-assistée a été adoptée d'emblée par certains auteurs [75] et une patiente a même subi une lobectomie thérapeutique [82].

Deux patientes ont bénéficié avec succès d'un traitement endoscopique par laser Nd-YAG pour des lésions endométriales endobronchiques [72 et 73]. Néanmoins, ces cas sont anecdotiques et ils sont discutables car le laser a été utilisé avant même une tentative de traitement médical conventionnel.

Traitement chirurgical gynécologique

Le traitement de l'endométriose thoracique doit s'accompagner du traitement d'une éventuelle endométriose pelvienne associée. Le traitement de référence de l'endométriose pelvienne est avant tout chirurgical, par laparoscopie ou laparotomie au choix du gynécologue. Il doit être complet (exérèse de toutes les lésions visibles) pour être efficace et adapté selon le siège et l'extension des lésions [2]. Chez les femmes ne souhaitant plus de grossesse, une intervention type ligature des trompes ou hystérectomie totale a été préconisée par certains comme alternative au traitement hormonal prolongé. Dans l'hypothèse d'un mécanisme de menstruation rétrograde, la ligature paraît logique [28], mais l'expérience d'un tel traitement est très limitée dans la littérature. Bien que l'hystérectomie totale soit réputée comme un traitement radical de l'endométriose, des cas de rechute thoracique ont été décrits vraisemblablement liés au traitement substitutif [31 et 32]. La chirurgie pelvienne requiert chez ces patientes des précautions anesthésiques périopératoires spécifiques [83], notamment en raison du danger de pneumothorax au moment de l'insufflation de gaz au cours de la laparoscopie.

Traitement séquentiel

Pour les manifestations pleurales de l'endométriose thoracique, la tendance actuelle est de proposer une approche séquentielle combinant un traitement chirurgical suivi immédiatement par un traitement hormonal prolongé afin d'éradiquer l'endomètre thoracique passé inaperçu à la chirurgie et d'éviter sa reconstitution à partir d'une endométriose pelvienne [9 et 10].

• Traitement médical hormonal : il vise à simuler une grossesse ou une ménopause et repose sur les contraceptifs oraux, les progestatifs, le danazol et les analogues de la GnRH, mais les récidives sont fréquentes.

• Le traitement chirurgical (avant tout vidéo-thoracoscopie et plus rarement thoracotomie) est plus efficace mais n'exclut pas la possibilité de récidives.

• Le traitement de l'endométriose thoracique doit se doubler du traitement d'une éventuelle endométriose pelvienne associée.

• La tendance actuelle est de proposer une approche séquentielle : traitement chirurgical, puis immédiatement traitement hormonal prolongé.

Conclusion

En résumé, l'endométriose thoracique est une maladie probablement rare mais dont le diagnostic est aisé lorsqu'on sait l'évoquer devant des manifestations cliniques variées. Sa prise en charge est multidisciplinaire et fait intervenir pneumologue, chirurgien thoracique et gynécologue. De futures études prospectives devraient permettre de mieux apprécier l'incidence réelle de l'endométriose thoracique et de définir l'approche thérapeutique optimale.

À RETENIR

• L'endométriose thoracique est la présence anormale dans le thorax de structures endométriales (glandes et chorion cytogène).

• L'endométriose pelvienne est fréquente mais les localisations extra-utérines sont rares.

• L'endométriose thoracique ne concerne que les femmes en période d'activité génitale en dehors de la grossesse.

• Une endométriose thoracique symptomatique s'accompagne d'une endométriose pelvienne chez 55,4 % des patientes.

• Le tissu endométrial ectopique est hormonodépendant.

• Le pneumothorax cataménial est le mode de présentation de loin le plus fréquent.

• Il existe une relation temporelle entre les symptômes respiratoires et les règles.

• Les manifestations cliniques de l'endométriose thoracique sont le pneumothorax, l'hémothorax, l'hémoptysie, les nodules et rarement l'ascite et les douleurs thoraciques.

• Le diagnostic repose essentiellement sur la clinique et la chirurgie exploratrice.

• Le traitement est médical (hormonothérapie) et surtout chirurgical.

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