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Conidiobolomycose rhinofaciale avec localisations cervicales, thoraciques et brachiales : à propos d’un cas nigérian - 12/03/14

Doi : 10.1016/j.mycmed.2013.12.001 
E. Twizeyimana a, A. Chauty b, M. Pihet a, , M.-F. Ardant b, A. Adeye b, M. Zidane c, L. de Gentile a, J.-P. Saint-André c, D. Chabasse a
a Laboratoire de parasitologie-mycologie, institut de biologie en santé, centre hospitalier universitaire, 4, rue Larrey, 49933 Angers cedex 9, France 
b Centre de diagnostic et de traitement de l’ulcère de Buruli, Pobè, Bénin 
c Laboratoire d’anatomie pathologique, institut de biologie en santé, centre hospitalier universitaire, 4, rue Larrey, 49933 Angers cedex 9, France 

Auteur correspondant.

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Résumé

Nous présentons ici l’observation d’un patient adulte originaire du Nigeria, qui a consulté en octobre 2010 le Centre de diagnostic et de traitement de l’ulcère de Buruli de Pobè au Bénin, pour une tuméfaction importante du visage associée à des lésions nodulaires sous-cutanées localisées au cou, au thorax et aux membres supérieurs, évoluant depuis plusieurs années. Les prélèvements réalisés sur place ont été adressés aux laboratoires de parasitologie-mycologie et au département de pathologie cellulaire et tissulaire du CHU d’Angers, dans le cadre d’un contrat de collaboration sur le diagnostic de l’ulcère de Buruli. L’examen histologique des biopsies pratiquées sur les lésions d’un avant-bras a permis de mettre en évidence une réaction granulomateuse giganto-cellulaire à prédominance de polynucléaires éosinophiles, associée à la présence de rares éléments mycéliens larges et non septés, soulignés par un important phénomène de Splendore-Hoeppli. Un champignon filamenteux a été isolé à partir des milieux de culture ensemencés avec les fragments biopsiques cutanés, qui a ensuite été identifié comme étant un Conidiobolus coronatus. Le patient a été traité par du kétoconazole à raison de 400mg par jour. Après 4 mois de traitement, une régression nette des lésions a été constatée. Une chirurgie réparatrice du visage n’a été réalisée que partiellement, le patient ayant refusé une deuxième intervention. Cette observation souligne les difficultés de diagnostic et de prise en charge des mycoses tropicales dans les pays en développement.

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Summary

We report here the clinical case of a Nigerian adult patient who received medical care during October 2010, at the Center for Diagnosis and Treatment of Buruli ulcer in Pobè (Benin). He presented a massive facial tumor associated with several subcutaneous (cervical, thoracic and upper limbs) nodules, evolving since several years. Tissue samples collected at Pobè medical center were addressed to the mycology and histology laboratories of Angers University Hospital (France), according to the medical exchange agreement between the two institutions about the diagnosis and treatment of Buruli ulcer disease. Histological examination showed a Splendore-Hoeppli phenomenon, consisting of a granulomatous reaction made of eosinophilic polynuclear cells surrounding rare, large and irregular, non-septate hyphae. A filamentous fungus was isolated by cultivation of the clinical samples, which was identified as Conidiobolus coronatus. The patient was treated orally with daily doses of ketoconazole (400mg per day). After 4months of treatment, a marked regression of the facial lesion was obtained. A first constructive facial surgery was achieved, but the patient did not attend the second step. This case report allows us to remind the mycological diagnosis of this exotic mycosis, but also to emphasize the main difficulties encountered in medical management in the developing countries.

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Mots clés : Conidiobolomycose, Mycose exotique, Entomophthoramycose rhinofaciale, Entomophthoromycose, Nodules sous-cutanés, Conidiobolus coronatus, Phénomène de Splendore-Hoeppli, Kétoconazole

Keywords : Conidiobolomycosis, Exotic mycosis, Rhinofacial entomophtoramycosis, Subcutaneous nodules, Conidiobolus coronatus, Splendore-Hoeppli phenomenon, Ketoconazole


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Vol 24 - N° 1

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