L’ostéome ostéoïde est une tumeur bénigne touchant l’adulte jeune. Classiquement, son tableau clinique et radiologique est typique dans ses localisations habituelles mais dans certaines formes intra-articulaires exceptionnelles, le diagnostic peut s’avérer difficile, causant de longs retards de prise en charge. Nous présentons le cas d’un homme de 24ans porteur d’un ostéome ostéoïde intra-articulaire de la hanche localisé dans le quadrant postéro-inférieur de la tête fémorale. Cette localisation atypique a été à l’origine de douleurs inexpliquées et d’un retard diagnostique de 18 mois, d’autant que l’IRM initiale n’a pas permis d’identifier la lésion, au contraire de la scintigraphie et de la tomodensitométrie en coupes millimétriques. Devant cette localisation particulière d’accès difficile notamment pour les techniques radioguidées, une chirurgie à ciel ouvert a été proposée, par une voie postérolatérale réduite sans luxation de hanche, après repérage du pédicule circonflexe. La résection de la lésion était complète avec confirmation histologique du diagnostic. Il n’y a pas eu de récidive.