Le kyste osseux anévrismal (KOA) est une tumeur osseuse bénigne de localisation habituellement métaphysaire, rarement diaphysaire. C’est une dystrophie osseuse, qui réalise une distension cavitaire uni ou plurilobulaire à contenu hématique. Nous rapportons le cas d’un volumineux KOA de localisation diaphysaire de l’ulna traité par résection-reconstruction par fibula vascularisée. Nous discutons, à la lumière d’une revue de la littérature, les aspects thérapeutiques de cette situation inhabituelle. Les résections larges des segments diaphysaires des os longs nécessitent le plus souvent le rétablissement immédiat ou secondaire de la continuité osseuse. Les méthodes conventionnelles de greffes osseuses n’ont aucune place dans la restitution et de la longueur et de la forme diaphysaire de l’os. C’est le cas des deux os de l’avant bras, non seulement le but de la reconstruction est de combler la perte de substance, mais également, il est plus que nécessaire de reproduire la forme ainsi que la longueur de l’axe antébrachial afin de lui restituer sa fonction qui est la prono-supination. Nous rapportons un cas clinique de reconstruction de l’ulna par fibula vascularisée après résection d’un volumineux kyste anévrismal médio-diaphysaire. En effet, il s’agit d’un jeune patient de 23ans, droitier, présentant un kyste anévrismal occupant la partie centrale de la diaphyse ulnaire droite (8cm/4,5cm) à l’origine d’une limitation des mouvements de prono-supination (P : 42°, S : 53°) entravant véritablement la fonction de la main chez ce jeune patient actif et sportif de loisir. En raison des dimensions importantes de la lésion, nous avons réalisé une résection segmentaire (10cm) en zone saine de la tumeur avec reconstruction par fibula vascularisée. Les suites opératoires étaient simples avec consolidation des deux foyers au bout du 4e mois post opératoire avec une bonne intégration du segment greffé reproduisant une intime ressemblance avec la diaphyse ulnaire. De point de vu fonctionnel, le patient a récupéré la totalité de la fonction de l’axe antébrachial avec une prono-supination complète (arc=180°). L’étude histologique de la pièce de résection a confirmé la nature anévrismale de la tumeur. Au dernier recul de 18 mois, le patient a repris normalement ses activités professionnelles et sportives avec une bonne évolution radiologique sans signes de récidive. Reconstruire une perte de substance a toujours été un souci constant. La microchirurgie a permis le développement des techniques des greffes osseuses vascularisées. La supériorité de ces techniques est actuellement communément admise comme en témoigne notre cas clinique.