Nous rapportons un cas de dermatite périorificielle atypique chez un patient suivi de longue date pour une dermatite atopique. La particularité de cette éruption est sa prédominance périoculaire, sans atteinte périorale, son aspect clinique et son tableau histologique évocateur de sarcoïdose.

Un homme de 33 ans était suivi pour une dermatite atopique limitée au visage et répondant mal aux dermocorticoïdes. Un traitement par tacrolimus topique 0,1 % était introduit. Après quatre ans, il existait une dépendance à ce traitement avec nécessité d’une application quotidienne pour contrôler les lésions. Un an plus tard, on observait des lésions symétriques des paupières et des régions périorbitaires, érythémateuses et micropapuleuses, mal délimitées, sur un fond œdémateux. La biopsie montrait une inflammation granulomateuse, épithélioïde et à moindre degré gigantocellulaire, sans nécrose caséeuse, de type sarcoïdosique. Le bilan d’extension complet à la recherche d’une atteinte systémique de sarcoïdose était négatif. Un traitement par hydroxychloroquine à la dose de 400mg par jour et l’arrêt du tacrolimus topique permettaient la rémission totale des lésions en deux mois. L’hydroxychloroquine était interrompue au bout de six mois, sans récidive constatée après deux ans de suivi.

Trois hypothèses diagnostiques pouvaient être évoquées pour ces lésions granulomateuses du visage. Nous avons retenu celle d’une dermatite périorificielle granulomateuse bien que l’atteinte périorbitaire exclusive y soit inhabituelle (une dermatite périorale est généralement associée). La seconde était celle d’une sarcoïdose cutanée pure, mais la topographie et l’aspect clinique des lésions ne correspondaient à aucune des formes cutanées classiquement décrites. La troisième était celle d’une rosacée granulomateuse induite par le tacrolimus, mais l’aspect histologique était différent.

Cette observation rappelle qu’un aspect histologique de sarcoïdose sur une biopsie cutanée peut être lié à une dermatite périorificielle.

Herein, we report a case of atypical periorificial dermatitis in a patient that had been receiving treatment for some time for atopic dermatitis. The specific feature of this rash was its periocular predominance with no perioral involvement, its clinical aspect and its histological picture evocative of sarcoidosis.

A 33-year-old man was being treated for a atopic dermatitis limited to the face and poorly responsive to dermal corticosteroids. Treatment was initiated with topical tacrolimus 0.1%. After 4 years, dependence on this treatment was noted, with daily application being needed to control the lesions. One year later, symmetric lesions were seen on the eyelids and periorbital regions; these were erythematous, micropapular and poorly delineated in a setting of oedema. Biopsy revealed epithelioid granulomatous inflammation, and, to a lesser degree, sarcoidal giant-cell features without caseous necrosis. Staging tests to identify systemic sarcoidosis were negative. Treatment with hydroxychloroquine at 400mg per day and discontinuation of topical tacrolimus resulted in complete remission of the lesions within 2 months. Hydroxychloroquine was discontinued after 6 months, and no relapses had occurred after 2 years of follow-up.

Three diagnostic hypotheses may be posited for these granulomatous facial lesions. We opted for a diagnosis of granulomatous periorificial dermatitis despite the fact that exclusively periorbital involvement is rare (this condition is generally associated with perioral dermatitis). The second was that of pure cutaneous sarcoidosis, but the topography and clinical appearance of the lesions did not correspond to any of the cutaneous forms classically described. The third was that of tacrolimus-induced granulomatous rosacea, but the histological picture is different.

The present case underscores the fact that a histological appearance of sarcoidosis on skin biopsy may be associated with perioral dermatitis.