L’atteinte musculaire respiratoire est une complication peu documentée des myopathies inflammatoires. Nous rapportons le cas d’une patiente ayant un syndrome des antisynthétases, révélé par une myosite et une pneumopathie interstitielle diffuse, d’installation aiguë et d’évolution initiale favorable sous corticoïdes et immunoglobulines. Quelques mois plus tard, la dyspnée réapparaissait. Le bilan éliminait une aggravation de la pathologie interstitielle, une cause infectieuse ou vasculaire. Une atteinte musculaire respiratoire isolée était mise en évidence et la dyspnée était rattachée à une probable myosite diaphragmatique. La patiente répondait favorablement à la corticothérapie et aux immunoglobulines. La myopathie inflammatoire du syndrome des antisynthétases peut se manifester de manière prédominante au niveau des muscles respiratoires. Une dyspnée, en l’absence des étiologies habituelles, doit faire évoquer une myosite des muscles respiratoires.

Respiratory muscle involvement is a rarely reported manifestation of inflammatory myopathies. We report the case of a 38-year-old woman with antisynthetase syndrome who presented with inflammatory myopathy and acute pulmonary interstitial involvement that initially improved with corticosteroids and immunoglobulins. A few months later dyspnoea resumed despite the absence of evidence of interstitial deterioration or other common diagnosis including vascular or infectious disorders. Isolated respiratory muscular involvement was evidenced by functional testing. Disease course was favourable with corticosteroids and immunoglobulins. Inflammatory myopathy of the antisynthetases syndrome could be limited or mainly expressed to respiratory muscles. Unexplained dyspnoea should call in mind a muscular respiratory myositis.