Nous rapportons le cas d’une neuropathie optique unilatérale atypique chez un homme âgé de 45 ans, dont le bilan étiologique a permis la découverte d’un syndrome primaire des anti-phospholipides. Malgré la présence d’une acuité visuelle initiale effondrée ayant persisté plusieurs semaines, la récupération visuelle a été complète. Une neuropathie optique atypique peut conduire au diagnostic étiologique de syndrome primaire des anti-phospholipides, nécessitant la mise en place d’un traitement par anti-coagulants oraux au long terme, afin d’assurer une meilleure prévention des complications thrombotiques générales potentielles ultérieures.

We describe a 45-year-old male patient with an atypical unilateral optic neuropathy who was diagnosed with primary antiphospholipid syndrome. The initially poor vision lasting several months completely recovered and long-term oral anticoagulation therapy prevented potential further systemic thrombotic complications.