La maculopathie à tamoxifène est caractérisée par des dépôts cristallins blancs jaunâtres périfovéolaires associés à des migrations pigmentaires et un œdème maculaire cystoïde. Nous rapportons un cas de maculopathie au tamoxifène dans sa forme atrophique débutante chez une femme de 70 ans. L’hypothèse de l’imputabilité du tamoxifène devant cette maculopathie bilatérale a donc été posée chez cette patiente ayant reçu une dose cumulative de 32g de tamoxifène. On retrouvait au fond d’œil quelques pigmentations fines périfovéolaires avec des dépôts réfractiles prédominant à gauche. Les clichés autofluorescents montraient une autofluorescence fovéolaire bilatérale et l’angiographie à la fluorescéine, une discrète hyperfluorescence sans diffusion aux temps tardifs. La tomographie en cohérence optique mettait en évidence une interruption de la ligne des photorécepteurs dans les deux yeux avec présence d’un kyste fovéolaire. L’électrorétinogramme multifocal montrait une altération bilatérale du pic fovéolaire. À l’arrêt du tamoxifène, la tomographie en cohérence optique objectivait la disparition du kyste fovéolaire avec persistance de l’interruption de la ligne des photorécepteurs. Ce cas clinique souligne l’intérêt de la tomographie à cohérence optique et l’électrorétinogramme multifocal dans le diagnostic précoce de la forme atrophique de la maculopathie à tamoxifène.

Tamoxifen maculopathy is characterized by perifoveal white refractile deposits associated with pigmentary changes and cystoid macular edema. We report a case of atrophic maculopathy related to tamoxifen in a 70-year-old patient. Fundus examination showed refractile deposits in the macula predominantly in the left eye. Fundus autofluorescence demonstrated foveolar autofluorescence in both eyes. Fluorescein angiogram showed bilateral foveolar hyperfluorescence without leakage in the late phase. Optical coherence tomography disclosed an interruption of the photoreceptor layer in both eyes with a foveolar cystoid space. Multifocal electroretinogram showed bilateral alteration of the foveolar pic. The perifoveal foveolar cyst disappeared on OCT after discontinuation of tamoxifen. This case highlights the usefulness of optical coherence tomography and multifocal electroretinogram in the early diagnosis of atrophic form of tamoxifen maculopathy.