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Journal Français d'Ophtalmologie
Volume 36, n° 10
pages 809-814 (décembre 2013)
Doi : 10.1016/j.jfo.2013.02.009
Received : 21 November 2012 ;  accepted : 19 February 2013
Intérêt diagnostique d’une réunion de concertation multidisciplinaire des pathologies orbitaires inflammatoires au CHU de Nantes
Diagnostic value of multidisciplinary meetings on orbital inflammatory pathologies discussed in Nantes University Medical Center
 

P. Grimbert a, , B. Vabres a, I. Orignac a, P. Lebranchu a, R. Clairand b, M. Gayet c, I. Smolik d, C. Ferron e, P. Corre f, M. Weber a
a Service d’ophtalmologie du CHU de Nantes, 2, place Alexis-Ricordeau, 44000 Nantes, France 
b Service de médecine interne du CHU de Nantes, 2, place Alexis-Ricordeau, 44000 Nantes, France 
c Service de radiologie du CHU de Nantes, 2, place Alexis-Ricordeau, 44000 Nantes, France 
d Service d’ophtalmologie, polyclinique de l’atlantique, avenue Claude-Bernard, 44819 Saint-Herblain, France 
e Service ORL du CHU de Nantes, 2, place Alexis-Ricordeau, 44000 Nantes, France 
f Service de chirurgie maxillo-faciale, CHU de Nantes, 2, place Alexis-Ricordeau, 44000 Nantes, France 

Auteur correspondant.
Résumé
Introduction

Étude observationnelle de la typologie et des modalités de prise en charge des pathologies orbitaires inflammatoires discutées en réunion de concertation pluridisciplinaire (RCP) dans un centre hospitalo-universitaire sur 4ans.

Matériel et méthode

Des RCP de pathologies orbitaires et palpébrales (hors cancérologie) trimestrielles sont organisées à Nantes depuis octobre 2008. Cette étude rétrospective, menée sur une période d’octobre 2008 à octobre 2012, porte sur les cas d’atteinte orbitaire inflammatoire soumis à cette RCP (49 dossiers inclus).

Résultats

Vingt-huit (57 %) patients étaient atteints d’une inflammation orbitaire, 16 cas (33 %) d’une myosite isolée et 5 (10 %) patients d’une dacryomégalie inflammatoire. Une biopsie orbitaire a été réalisée dans 64 % des cas d’inflammations orbitaires, 38 % des myosites et 80 % des dacryomégalies inflammatoires. Ces prélèvements ont contribué au diagnostic de 9 lymphomes, 2 histiocytoses et 1 métastase. Le bilan de médecine interne a permis le diagnostic de 3 granulomatoses avec polyangéite, un patient atteint de sarcoïdose et un dernier patient atteint d’une tuberculose. Persistent malgré tout 14 syndromes d’inflammation orbitaires idiopathiques (SIOI) (soit 29 %).

Discussion

La RCP de pathologie orbitaire permet d’aborder collectivement les cas les plus difficiles de gestion et ne concerne pas les orbitopathies équilibrées ou ne posant aucun problème diagnostic. Nous retrouvons malgré une approche pluridisciplinaire, rationnelle et raisonnée du bilan étiologique (imposant fréquemment une biopsie) un taux plus élevé de SIOI que le rapporte la littérature.

Conclusion

L’abord pluridisciplinaire des pathologies orbitaires apparaît utile pour améliorer la prise en charge des patients.

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Summary
Introduction

Observational study of the diagnoses and the treatment modalities used for orbital inflammatory pathologies discussed in multidisciplinary meetings (MDM) in Nantes University Medical Center over 4 years.

Material and method

A multidisciplinary meeting to discuss eyelid and orbital pathologies (excluding cancer) has been held in Nantes three times per year since October 2008. This retrospective study focuses on the cases of orbital inflammatory pathologies discussed at this meeting from October 2008 to October 2012 (49 cases included).

Results

Twenty-eight (57%) patients were diagnosed with orbital inflammation, 16 (33%) cases with isolated myositis and 5 (10%) with dacryoadenitis. In the diagnostic work-up, orbital biopsy was performed in 64% of orbital inflammation cases, 38% of myositis cases and 80% of dacryoadenitis cases. These specimens led to the diagnosis of 9 lymphomas, 2 histiocytoses and 1 metastasis. The internal medicine work-up allowed for the diagnosis of 3 granulomatoses with polyangiitis, one patient with sarcoidosis, and one patient with tuberculosis. Despite work-up, there remained 14 (29%) idiopathic orbital inflammatory syndromes (IOIS).

Discussion

The MDM of orbital pathology allows for the collective approach to the most difficult cases of management and is not concerned with stable orbitopathies or those presenting no diagnostic dilemma. Despite a multidisciplinary, rational etiologic work-up (frequently involving a biopsy), we find a higher rate of IOIS than reported in the literature.

Conclusion

A multidisciplinary approach appears to be useful in improving management of orbital disease.

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Mots clés : Réunion de concertation pluridisciplinaire, Syndrome d’inflammation orbitaire idiopathique, Orbitopathie dysthyroïdienne, Lymphome, Histiocytose, Granulomatoses avec polyangéite

Keywords : Multidisciplinary meeting, Idiopathic orbital inflammatory syndrome, Dysthyroid orbitopathy, Lymphoma, Histiocytosis, Granulomatosis with polyangiitis


Introduction

Le syndrome d’inflammation orbitaire idiopathique (SIOI), autrefois regroupé sous le terme de pseudo tumeur inflammatoire (PTI), se rapporte à un groupe hétérogène d’orbitopathie pour lequel aucune cause locale ou systémique n’a été retrouvée. Il est mentionné dans la littérature comme une entité fréquente, représentant la 3e cause d’inflammation orbitaire après les orbitopathies dysthyroïdiennes et les lymphomes [1, 2]. Pour autant, le SIOI reste un diagnostic d’élimination. La démarche diagnostique, rationnalisée, argumentée et mise à jour, doit donc s’attacher à retrouver une cause spécifique. Au fil du temps, l’amélioration des connaissances médicales a permis ainsi un recul de l’incidence des SIOI rapporté dans les séries d’orbitopathies [3, 4].

Rares en pratique courante, au carrefour de différentes spécialités, volontiers adressées en établissement hospitalier de recours, les pathologies orbitaires ont nécessité la mise en place d’une réunion de concertation pluridisciplinaire (RCP) depuis octobre 2008 au CHU de Nantes. L’objectif initial était de formaliser la communication interdisciplinaire, puis d’harmoniser et rationnaliser une prise en charge argumentée des cas posant des difficultés diagnostiques ou thérapeutiques. Par la suite, l’évaluation continue de la pertinence des avis émis, l’élaboration de référentiels de prise en charge a permis de qualifier cette réunion pour l’évaluation des pratiques professionnelles (EPP) de chacun des professionnel impliqué. Dans cette étude rétrospective monocentrique réalisée entre 2008 et 2012, nous avons revu les pathologies orbitaires inflammatoires soumises à une RCP pour évaluer l’intérêt de l’abord pluridisciplinaire.

Matériels et méthodes
Rationnel de la RCP des pathologies orbitaires

Les pathologies orbitaires s’inscrivent au carrefour de plusieurs spécialités médicales. Afin d’améliorer notre démarche diagnostique et thérapeutique, une RCP des pathologies orbitaires (hors cancérologie) a été créée depuis octobre 2008 au CHU de Nantes. Elle rassemble régulièrement l’ophtalmologie, l’ORL, la chirurgie maxillo-faciale, la neurochirurgie, l’endocrinologie, la médecine interne, et la radiologie. Elle est régie par une charte de fonctionnement avec engagement des professionnels concernés dans une démarche EPP. Elle est ouverte à tout médecin extérieur à l’établissement souhaitant, soit un avis ponctuel de prise en charge patient, s’engager dans une démarche EPP, ou participer activement à l’élaboration des modalités de prise en charge des pathologies orbitaires.

En pratique, cette RCP est coordonnée par le service d’ophtalmologie et le service de radiologie. Une réunion est planifiée tous les 2 mois (soit 4 à 6 réunions par an) dont les fréquence et horaire sont adaptés à la file active de patients, avec révision éventuelle en fonction de son efficacité et de la disponibilité des intervenants. Il existe une possibilité de discussion intercurrente de dossiers urgents alors exposés a posteriori à la RCP suivante.

Les dossiers médicaux sont collectés par le secrétariat d’ophtalmologie et les imageries (réalisées en dehors du CHU) sont numérisées par le secrétariat de radiologie. Un compte rendu de séance anonymisé est systématiquement produit et diffusé, comportant commentaires/approbation du CR de séance précédent et/ou des référentiels proposés, mise au point des actions d’amélioration et réflexions en cours, un exposé et discussion de dossiers donnant lieu chacun à un avis personnalisé, tracé dans le dossier médical, un récapitulatif des actions d’amélioration à mener et des précisions à apporter lors de la séance suivante. Chaque dossier bénéficie d’un CR dicté –conclusion RCP– adressé au praticien en charge du patient, tracé dans le dossier médical.

Les cas présentés sont principalement issus du service d’ophtalmologie, mais cette réunion aborde aussi collectivement des cas d’ORL, de chirurgie maxillo-faciale ou de neurochirurgie (notamment pour planifier les stratégies chirurgicales). Les patients atteints de pathologies orbitaires tumorales présentés dans la démarche diagnostique sont réorientés vers les RCP de cancérologie adaptées (onco-pédiatrie, hématologie, cancérologie) (Tableau 1).

Méthodologie

Cette étude rétrospective monocentrique a été effectuée sur la période d’octobre 2008 à octobre 2012, porte sur les patients atteints d’une pathologie orbitaire inflammatoire, ayant fait l’objet d’une soumission lors d’une RCP. Les données recueillies sont cliniques (l’âge, le sexe, la présentation symptomatique initiale), radiologiques (scanner ou IRM) et histologiques en cas de lésion accessible à une biopsie. Nous avons alors utilisé la classification de Mombaerts dans les cas d’inflammation non spécifique [5].

Résultats

Sur une période de 4ans, sur l’ensemble des dossiers soumis en RCP, 49 dossiers de patients atteints d’une pathologie orbitaire inflammatoire ont été revus pour difficultés diagnostiques : 28 patients (57 %) étaient atteints d’une inflammation orbitaire, 16 cas (33 %) d’une myosite isolée et 5 patients (10 %) d’une dacryomégalie inflammatoire (Tableau 2). Les inflammations orbitaires était composées de 14 cas d’inflammation antérieure et 14 cas d’atteinte diffuse.

Soixante-quatre pour cent (18 cas) des cas d’inflammations orbitaires (9 antérieures et 9 diffuses) ont nécessité une biopsie. L’examen histologique a alors contribué au diagnostic de 6 lymphomes (dont 5 de type Mucosa Associated Lymphoid Tissue [MALT]) et 2 histiocytoses. Le bilan de médecine interne a permis le diagnostic de 3 granulomatoses avec polyangéite. Un troisième patient a été identifié comme présentant une histiocytose langheransienne sans biopsie (enfant de 12ans présentant une lésion osseuse sus-orbitaire, cliniquement et radiologiquement évocatrice d’histiocytose, spontanément régressive avant biopsie).

Trente-huit pour cent (6 cas) des cas de myosites ont nécessité une biopsie. L’examen histologique a alors été contributif dans 2 cas : un lymphome et une métastase d’un adénocarcinome mammaire. Le dernier cas n’a pas eu de biopsie car il s’agissait d’une myosite infectieuse (abcès à bacille gram négatif) d’évolution favorable sous antibiothérapie orale. Enfin, les 6 autres cas sont restés cryptogénétiques, sans cause déterminée.

Sur les 5 patients atteints de dacryomégalies inflammatoires, tous ont eu une biopsie. Dans quatre cas (80 %), le prélèvement fut réalisé sur la glande lacrymale, confirmant alors le diagnostic d’une tuberculose, d’une sarcoïdose, et d’un lymphome. Le cinquième patient présentait cliniquement une dacryomégalie inflammatoire bilatérale, associée à une inflammation du cavum. La biopsie effectuée par l’équipe d’ORL a permis le diagnostic d’un lymphome B.

Persistent 14 syndromes d’inflammation orbitaires idiopathiques (SIOI) (29 %) (7 inflammations orbitaires, 1 dacryomégalies inflammatoire et 6 myosites isolées), malgré le recours fréquent à la biopsie : 10 cas (71 %). La forme classique de « pseudo tumeur orbitaire » décrite par Mombaerts comme un infiltrat cellulaire mixte (lymphocytes, macrophages, polynucléaires neutrophiles ou éosinophiles) était la plus fréquente : 10 cas (70 %) (Tableau 3).

Discussion

Les orbitopathies inflammatoires apparaissent dans notre série comme dans la littérature comme une des principales causes de pathologie orbitaire [1, 2]. Une réunion de concertation pluridisciplinaire permet d’optimiser le bilan étiologique initial et d’envisager ensuite une prise en charge thérapeutique consensuelle.

Classiquement la première cause d’orbitopathie inflammatoire est l’atteinte basedowienne ; dans notre série, seules les orbitopathies dysthyroïdiennes sévères posant des difficultés de prises en charge ont fait l’objet d’une réflexion collégiale, ce qui explique leur faible nombre (15 cas). Malgré la singularité de leur présentation clinique, biologique et radiologique qui rend généralement son diagnostic aisé, certains tableaux avec normalité du bilan hormonal ont utilement bénéficié de complément de bilan ciblé à la recherche de stigmates d’auto-immunité (anticorps anti-thyroperoxydase, anti thyroglobuline et anti récepteurs à la TSH) permettant de rattacher le tableau d’orbitopathie ou de myosite à une dysthyroïdie normo-thyroïdienne. [6, 7] Par ailleurs, cette pathologie fréquente bénéficie depuis quelques années de recommandations de l’European group on Graves’ orbitopathy « EUGOGO » [8]. L’approche multidisciplinaire de cette pathologie est utile pour diffuser et appliquer ces recommandations à notre pratique courante et guider de façon consensuelle la prise en charge des cas sévères.

La réalisation initiale d’une biopsie pour éliminer un lymphome, 9 cas (18 %) s’est imposé dans le cadre d’une démarche argumentée. Ce pourcentage est conforme à la littérature. L’étude de Shields et al., qui regroupait 1264 patients sur 30ans, retrouvait 10 % de pathologie lymphoïde [1]. Les lymphomes de bas grade de malignité de type MALT sont les plus fréquents [9]. Il s’agit donc d’un cas de figure non rare donc le diagnostic peut être retardé par une corticothérapie initiale et impose donc de proposer une biopsie systématique avant traitement médical d’une orbitopathie inflammatoire.

La réflexion et l’analyse collégiale permettent d’optimiser la recherche d’autres pathologies locales ou systémiques, notamment par l’expertise de la médecine interne. Par exemple, dans notre série, nous avons retrouvé 3 granulomatoses avec polyangéite. Le diagnostic repose sur la présence d’au moins 2 des 4 critères de l’American College of Rheumatology atteintes nasales ou orales, anomalies de la radiographie pulmonaire, présence de sédiments urinaires anormaux et présence d’une inflammation granulomateuse à la biopsie dans la paroi ou autour des artères ou artérioles [10]. S’y rajoute depuis le bilan biologique avec la recherche d’anticorps anti-cytoplasme des polynucléaires (ANCA) de type cytoplasme diffus (c-ANCA) (positifs dans 90 % des patients avec une maladie active, généralisée, et dans 40 % des patients avec une maladie limitée). Leur spécificité augmente si l’on y associe la recherche des anticorps spécifiques (anti-MPO et anti-PR3) [11]. Dans la granulomatose avec polyangéite, les ANCA sont le plus souvent de type c-ANCA dirigés contre la PR-3.

Trois cas d’histiocytoses ont été diagnostiqués : 2 histiocytoses non langheransiennes dont, notamment un syndrome d’Erdheim Chester. Cette entité est rare [12, 13]. L’IRM est utile au diagnostic et au suivi de cette infiltration récidivante. L’histologie apporte la confirmation diagnostique, constatant au sein d’une fibrose une infiltration xanthomateuse par des histiocytes spumeux. De même, on rapporte un cas d’atteinte ophtalmologique d’une maladie de Rosai-Dorfman. La confirmation fut elle aussi obtenue par des biopsies, avec la présence d’histiocytes microvacuolaires avec un phénotype CD68+ et PS100+ en immunohistochimie [14]. Un troisième patient a été identifié comme présentant une histiocytose langheransienne sans biopsie (enfant de 12ans présentant une lésion osseuse sus-orbitaire, cliniquement et radiologiquement évocatrice d’histiocytose, spontanément régressive avant biopsie).

Les myosites sont un sous type rare d’orbitopathie inflammatoire. La principale cause de myosite est l’atteinte dysthyroïdienne [15]. Elle présente alors des caractéristiques propres clinique (atteinte des muscles droits inferieurs et internes), biologique (reliquat d’auto-immunité et dysthyroïdies), mais aussi radiologique avec une atteinte volontiers bilatérale, touchant plusieurs muscles et concernant les deux tiers postérieurs du muscle [16]. La seconde cause rapportée est le groupe des myosites idiopathiques [4, 17]. L’intervention des médecins interniste est nécessaire pour adapter alors le bilan (à la recherche, notamment d’une maladie de système associée : granulomatoses avec polyangéite, Crohn, Lupus érythémateux disséminé…) et orienter la stratégie thérapeutique [18]. Certains auteurs prônaient le recours quasi systématique à une biopsie au cours du bilan étiologique [19]. Pour d’autres au contraire, ce geste chirurgicale aggrave le pronostic par les complications post opératoires induites, notamment la fibrose musculaire [20]. Compte tenu aussi de la faible rentabilité de la biopsie dans ces cas, elle n’est proposée initialement que dans le bilan d’une myosite atypique ou secondairement quand l’évolution est corticorésistante ou récidivante.

Les syndromes d’inflammation orbitaires idiopathiques sont fréquents dans notre étude : 14 patients, soit 29 % des lésions orbitaires inflammatoires ; pourtant la littérature ne rapporte habituellement qu’environ 10 % des lésions orbitaires [3, 4]. Cette différence s’explique par la spécificité de ces réunions qui ne traitent que de cas posant des difficultés diagnostiques, occultant ainsi les orbitopathies plus courantes, comme les atteintes dysthyroïdiennes équilibrées.

Ainsi, malgré notre approche pluridisciplinaire permettant de guider le bilan étiologique, avec notamment le recours raisonné aux biopsies, il persiste un nombre non négligeable de causes indéterminées. Dans ces cas, la description histologique a pu être obtenue chez 10 patients, rapportant majoritairement à un infiltrat cellulaire mixte et peu de fibrose, décrit par Mombaerts comme la forme classique de « pseudo tumeur orbitaire » [5].

Le SIOI apparaît comme une entité non rare mais hétérogène. Le syndrome d’hyper IgG4 en faisait partie. Cette entité de description récente est caractérisée par la présence d’une ou plusieurs atteintes systémiques inflammatoires (pancréatite, polyadénopathie, néphrite interstitielle, sialadénite, dacryoadénite…) associées le plus souvent à une élévation des IgG4 sériques. Pour faciliter son diagnostic, de nouveaux critères diagnostiques sont apparus [21, 22, 23]. L’évolution est marquée habituellement par une grande corticosensibilité, mais peut faire l’objet d’une thérapeutique plus spécifique : les anti CD 20 (rituximab), qui abaissent le taux d’IgG4 [24, 25]. Cependant, une meilleure compréhension de cette atteinte reste nécessaire, notamment concernant les liens supposés entre les Hyper IgG4 et les lymphomes.

Conclusion

L’abord pluridisciplinaire des pathologies orbitaires apparaît nécessaire : non seulement il permet de rationnaliser et d’optimiser le bilan initial (notamment la place de la biopsie) et la prise en charge des patients, mais il constitue un élément moteur primordial de l’amélioration des pratiques professionnelles avec la mise en commun des avancées les plus récentes dans chacune des spécialités concernées. Il reste encore malgré tout des patients dont l’origine de l’inflammation orbitaire reste méconnue, regroupés dans un syndrome d’inflammation orbitaire idiopathique. Cette « entité » hétérogène est un diagnostic d’élimination qui reste à démembrer pour envisager à l’avenir des thérapeutiques ciblées.

Déclaration d’intérêts

Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflit d’intérêt en relation avec cet article.

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