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Longitudinal Changes of Fixation Location and Stability Within 12 Months in Stargardt Disease: ProgStar Report No. 12 - 24/08/18

Doi : 10.1016/j.ajo.2018.06.003 
Etienne M. Schönbach a, j, Rupert W. Strauss a, b, k, l, Xiangrong Kong a, c, Beatriz Muñoz a, Mohamed A. Ibrahim a, Janet S. Sunness d, David G. Birch e, Gesa-Astrid Hahn f, Fadi Nasser f, Eberhart Zrenner f, SriniVas R. Sadda g, Sheila K. West a, Hendrik P.N. Scholl a, h, i,
on behalf of the

ProgStar Study Group

Hendrik P.N. Scholl, MD, Rupert W. Strauss, MD, Yulia Wolfson, MD, Millena Bittencourt, MD, Syed Mahmood Shah, MD, Mohamed Ahmed, MD, Etienne Schönbach, MD, Kaoru Fujinami, MD, PhD, Elias Traboulsi, MD, Justis Ehlers, MD, Meghan Marino, MS, Susan Crowe, BS, Rachael Briggs, COA, Angela Borer, BS, Anne Pinter, CRA, Tami Fecko, Nikki Burgnoni, MS, Janet S. Sunness, MD, Carol Applegate, MLA, COT, Leslie Russell, MAc, Michel Michaelides, MD, Simona Degli Esposti, MD, Anthony Moore, Andrew Webster, MD, Sophie Connor, BSc, Jade Barnfield, BA, Zaid Salchi, MD, Clara Alfageme, MD, Victoria McCudden, Maria Pefkianaki, MD, Jonathan Aboshiha, MA, MB, Gerald Liew, Graham Holder, PhD, Anthony Robson, PhD, Alexa King, BA, Daniela Ivanova Cajas Narvaez, MSc, Katy Barnard, BS, Catherine Grigg, BSc, Hannah Dunbar, PhD, Yetunde Obadeyi, Karine Girard-Claudon, MST, Hilary Swann, BSc, Avani Rughani, BSc, Charles Amoah, NVQ, Dominic Carrington, Kanom Bibi, BSc, Emerson Ting Co, DMD, Mohamed Nafaz Illiyas, Hamida Begum, BSc, Andrew Carter, BSc, Anne Georgiou, PhD, Selma Lewism, BSc, Saddaf Shaheen, PGDip, BSc, Harpreet Shinmar, MSc, Linda Burton, BSc, Paul Bernstein, MD, PhD, Kimberley Wegner, BS, Briana Lauren Sawyer, MS, Bonnie Carlstrom, COA, Kellian Farnsworth, COA, Cyrie Fry, AS, CRA, OCT-C, Melissa Chandler, BS, CRC, OCT-a, Glen Jenkins, BS, COA, CRC, OCT-a, Donnel Creel, PhD, David Birch, PhD, Yi-Zhong Wang, PhD, Luis Rodriguez, BS, Kirsten Locke, BS, Martin Klein, MS, Paulina Mejia, BS, Artur V. Cideciyan, PhD, Samuel G. Jacobson, MD, PhD, Sharon B. Schwartz, MS, CGC, Rodrigo Matsui, MD, Michaela Gruzensky, MD, Jason Charng, OD, PhD, Alejandro J. Roman, MS, Eberhart Zrenner, PhD, Fadi Nasser, MD, Gesa Astrid Hahn, MD, Barbara Wilhelm, MD, Tobias Peters, MD, Benjamin Beier, BSc, Tilman Koenig, Susanne Kramer, Dipl. Biol., José-Alain Sahel, MD, Saddek Mohand-Said, MD, PhD, Isabelle Audo, MD, PhD, Caroline Laurent-Coriat, MD, Ieva Sliesoraityte, MD, PhD, Christina Zeitz, PhD, Fiona Boyard, BS, Minh Ha Tran, BS, Mathias Chapon, COT, Céline Chaumette, COT, Juliette Amaudruz, COT, Victoria Ganem, COT, Serge Sancho, COT, Aurore Girmens, COT, Hendrik P.N. Scholl, MD, Rupert W. Strauss, MD, Yulia Wolfson, MD, Syed Mahmood Shah, MD, Mohamed Ahmed, MD, Etienne Schönbach, MD, Robert Wojciechowski, PhD, Shazia Khan, MD, David G. Emmert, BA, Dennis Cain, CRA, Mark Herring, CRA, Jennifer Bassinger, COA, Lisa Liberto, COA, Sheila West, PhD, Ann-Margret Ervin, PhD, Beatriz Munoz, MS, Xiangrong Kong, PhD, Kurt Dreger, BS, Jennifer Jones, BA, Srinivas Sadda, MD, Michael S. Ip, MD, Anamika Jha, MBS, Alex Ho, BS, Brendan Kramer, BA, Ngoc Lam, BA, Rita Tawdros, BS, Yong Dong Zhou, MD, PhD, Johana Carmona, HS, Akihito Uji, MD, PhD, Amirhossein Hariri, MD, Amy Lock, BS, Anthony Elshafei, BS, Anushika Ganegoda, BS, Christine Petrossian, BS, Dennis Jenkins, MPH, Edward Strnad, BS, Elmira Baghdasaryan, MD, Eric Ito, OD, Feliz Samson, BS, Gloria Blanquel, BS, Handan Akil, MD, FEBOpht, Jhanisus Melendez, MS, Jianqin Lei, MD, Jianyan Huang, MD, PhD, Jonathan Chau, BS, Khalil G. Falavarjani, MD, Kristina Espino, BS, Manfred Li, BS, Maria Mendoza, BS, Muneeswar Gupta Nittala, MPhil Opt, Netali Roded, BS, Nizar Saleh, MD, Ping Huang, MD, PhD, Sean Pitetta, BS, Siva Balasubramanian, MD, PhD, Sophie Leahy, BA, Sowmya J. Srinivas, MBBS, Swetha B. Velaga, B Opt, Teresa Margaryan, BA, Tudor Tepelus, PhD, Tyler Brown, BS, Wenying Fan, MD, Yamileth Murillo, BA, Yue Shi, MD, PhD, Katherine Aguilar, BS, Cynthia Chan, BS, Lisa Santos, HS, Brian Seo, BA, Christopher Sison, BS, Silvia Perez, BS, Stephanie Chao, HS, Kelly Miyasato, MPH, Julia Higgins, MS, Zoila Luna, MHA, Anita Menchaca, BS, Norma Gonzalez, MA, Vicky Robledo, BS, Karen Carig, BS, Kirstie Baker, HS, David Ellenbogen, BS, Daniel Bluemel, AA, Theo Sanford, BS, Daisy Linares, HS, Mei Tran, BA, Lorane Nava, HS, Michelle Oberoi, BS, Mark Romero, HS, Vivian Chiguil, HS, Grantley Bynum-Bain, BA, Monica Kim, BS, Carolina Mendiguren, MEM, Xiwen Huang, MPH, Monika Smith, HS, Teresa Margaryan, BS, Natalie Sarreal, BS

a Wilmer Eye Institute, Johns Hopkins University, Baltimore, Maryland, USA 
b Department of Ophthalmology, Medical University, Graz, Austria 
c Department of Biostatistics and Epidemiology, University of Massachusetts-Amherst, Amherst, Massachusetts, USA 
d Hoover Low Vision Rehabilitation Services, Greater Baltimore Medical Center, Baltimore, Maryland, USA 
e Retina Foundation of the Southwest, Dallas, Texas, USA 
f Center for Ophthalmology, Eberhard Karls Universität, Tübingen, Germany 
g Doheny Eye Institute, UCLA David Geffen School of Medicine, Los Angeles, California, USA 
h Institute of Molecular and Clinical Ophthalmology Basel (IOB), Basel, Switzerland 
i Department of Ophthalmology, University of Basel, Basel, Switzerland 
j Department of Ophthalmology and Visual Sciences, Case Western Reserve University, Cleveland, Ohio, USA 
k Moorfields Eye Hospital, London, UK 
l Department of Ophthalmology, Johannes Kepler University, Linz, Austria 

Inquiries to Hendrik P. N. Scholl, Institute of Molecular and Clinical Ophthalmology Basel (IOB), Mittlere Strasse 91, CH-4031 Basel, SwitzerlandInstitute of Molecular and Clinical Ophthalmology Basel (IOB)Mittlere Strasse 91CH-4031 BaselSwitzerland

Abstract

Purpose

To investigate the natural history of Stargardt disease (STGD1) using fixation location and fixation stability.

Design

Multicenter, international, prospective cohort study.

Methods

Fixation testing was performed using the Nidek MP-1 microperimeter as part of the prospective, multicenter, natural history study on the Progression of Stargardt disease (ProgStar). A total of 238 patients with ABCA4-related STGD1 were enrolled at baseline (bilateral enrollment in 86.6%) and underwent repeat testing at months 6 and 12.

Results

Outcome measures included the distance of the preferred retinal locus from the fovea (PRL) and the bivariate contour ellipse area (BCEA). After 12 months of follow-up, the change in the eccentricity of the PRL from the anatomic fovea was −0.0014 degrees (95% confidence interval [CI], −0.27 degrees, 0.27 degrees; P = .99). The deterioration in the stability of fixation as expressed by a larger BCEA encompassing 1 standard deviation of all fixation points was 1.21 degrees squared (deg2) (95% CI, −1.23 deg2, 3.65 deg2; P = .33). Eyes with increases and decreases in PRL eccentricity and/or BCEA values were observed.

Conclusions

Our observations point to the complexity of fixation parameters. The association of increasingly eccentric and unstable fixation with longer disease duration that is typically found in cross-sectional studies may be countered within individual patients by poorly understood processes like neuronal adaptation. Nevertheless, fixation parameters may serve as useful secondary outcome parameters in selected cases and for counseling patients to explain changes to their visual functionality.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

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 A listing of the ProgStar Study Group is included in the Appendix (Supplemental Material available at AJO.com).


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