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Increased Risk for Neurodevelopmental Disorders in Children With Orofacial Clefts - 02/11/18

Doi : 10.1016/j.jaac.2018.06.024 
Karin K. Tillman, MD a, , Malin Hakelius, MD, PhD a, Jonas Höijer, MSc b, Mia Ramklint, MD, PhD a, Lisa Ekselius, MD, PhD a, Daniel Nowinski, MD, PhD a, Fotios C. Papadopoulos, MD, PhD a
a Uppsala University, Sweden 
b Institute of Environmental Medicine, Karolinska Institutet, Solna, Sweden 

Correspondence to Karin Tillman, MD, Uppsala University, Child and Adolescent Psychiatry, Department of Neuroscience, Uppsala University Hospital, entrance 10, Uppsala, 75185, SwedenUppsala UniversityChild and Adolescent PsychiatryDepartment of NeuroscienceUppsala University Hospital, entrance 10Uppsala75185Sweden

Abstract

Objective

Children with orofacial clefts (OFC) may have an increased risk of poor mental health. This study aimed to investigate the risk of psychiatric diagnoses in individuals with OFC, stratified by cleft type.

Method

A nationwide register-based cohort of all individuals born with nonsyndromic OFC in Sweden between 1973 and 2012 (n = 7,842) was compared to a matched cohort (n = 78,409) as well as to their unaffected siblings (n = 9,637). The risk of psychiatric diagnoses, suicide attempts, and suicides was examined by crude and adjusted Cox regression models. Effect modification by sex was investigated with interaction terms in the models.

Results

Children with cleft lip (CL) had a significantly higher risk of any psychiatric disorder, intellectual disability, and language disorders; children with cleft lip and palate (CLP) had, in addition, an increased risk of autism spectrum disorder (ASD). Children with cleft palate only (CPO) had risk increases for the same diagnoses as children with CL and CLP, but with higher hazard ratios, and also for psychotic disorders, attention-deficit/hyperactivity disorder (ADHD), and other behavioral or emotional disorders in childhood. Sex stratification indicated higher risk increases among females in CL and CLP but not in CPO. Siblings without OFC were less likely to be diagnosed with any psychiatric disorder, intellectual disability, language disorder, ASD, or ADHD compared to their siblings with OFC.

Conclusion

Children with nonsyndromic clefts had a significantly higher risk of neurodevelopmental disorders. This risk is unlikely to be explained by familial influences such as inherited genetic or shared environmental factors.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Key words : epidemiology, nonsyndromic clefts, psychiatric comorbidity, neurodevelopmental disorders


Plan


 This study was financially supported by Medical Training and Research Agreement Funds (ALF) from Uppsala University Hospital. The funder had no role in study design, data collection and analysis, decision to publish, or preparation of the manuscript.
 Mr. Höijer served as the statistical expert for this research.
 Disclosure: Drs. Tillman, Hakelius, Ramklint, Ekselius, Nowinski, Papadopoulos and Mr. Höijer report no biomedical financial interests or potential conflicts of interest.


© 2018  The Authors. Publié par Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
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Vol 57 - N° 11

P. 876-883 - novembre 2018 Retour au numéro
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