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Early Vocal Development in Tuberous Sclerosis Complex - 27/10/21

Doi : 10.1016/j.pediatrneurol.2021.08.009 
Tanjala T. Gipson, MD a, , Gordon Ramsay, PhD b, c, Ellen E. Ellison, BSN a, Edina R. Bene, PhD d, Helen L. Long, PhD d, D. Kimbrough Oller, PhD e, f
a University of Tennessee Health Sciences Center, Boling Center for Disabilities, Le Bonheur Children's Hospital, Memphis, Tennessee 
b Department of Pediatrics, Emory University School of Medicine, Atlanta, Georgia 
c Marcus Autism Center, Children's Healthcare of Atlanta, Atlanta, Georgia 
d School of Communication Sciences and Disorders, University of Memphis, Memphis, Tennessee 
e University of Memphis, School of Communication Sciences and Disorders, Institute for Intelligent Systems, Memphis, Tennessee 
f Konrad Lorenz Institute for Evolution and Cognition Research, Klosterneuburg, Austria 

Communications should be addressed to: Tanjala T. Gipson, MD, University of Tennessee Health Sciences Center, Boling Center for Disabilities, Le Bonheur Children's Hospital, 50 N. Dunlap St., Memphis, TN 38105.University of Tennessee Health Sciences CenterBoling Center for DisabilitiesLe Bonheur Children's Hospital50 N. Dunlap St.MemphisTN38105

Abstract

Background

Our goal was to assess for the first time early vocalizations as precursors to speech in audio-video recordings of infants with tuberous sclerosis complex (TSC).

Methods

We randomly selected 40 infants with TSC from the TSC Autism Center of Excellence Research Network dataset. Using human observers, we analyzed 74 audio-video recordings within a flexible software-based coding environment. During the recordings, infants were engaged in developmental testing. We determined syllables per minute (volubility), the number of consonant-vowel combinations, such as ‘ba’ (canonical babbling), and the canonical babbling ratio (canonical syllables/total syllables) and compared the data with two groups of typically developing (TD) infants. One comparison group's data had come from a laboratory setting, while the other's had come from all-day Language Environment Analysis recordings at home.

Results

Compared with TD infants in laboratory and all-day Language Environment Analysis recordings, entry into the canonical babbling stage was delayed in the majority of infants with TSC, and the canonical babbling ratio was low (TD mean = 0.346, SE = 0.19; TSC mean = 0.117, SE = 0.023). Volubility level in infants with TSC was less than half that of TD infants (TD mean = 9.82, SE = 5.78; TSC mean = 3.99, SE = 2.16).

Conclusions

Entry into the canonical stage and other precursors of speech development were delayed in infants with TSC and may signal poor language and developmental outcomes. Future studies are planned to assess prediction of language and developmental outcomes using these measures in a larger sample and in more precisely comparable recording circumstances.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Keywords : Tuberous sclerosis complex, Vocal development, Canonical babbling, Autism spectrum disorder, Volubility, Language


Plan


 Conflict of interest: The authors report no disclosures.
 Funding: This work was supported by the National Institute on Deafness and Other Communication Disorders of the National Institutes of Health [Grant number 3R01DC015108-05S] awarded to TTG and DKO and by the National Institute on Mental Health [Grant number P50 MH100029] awarded to GR. The work was also funded by the parent grant [R01DC015108], by the Plough Foundation, and by the Holly Lane Foundation to GR.


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