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Exploring Factors Associated with Decisions about Feminizing Genitoplasty in Differences of Sex Development - 22/11/22

Doi : 10.1016/j.jpag.2022.08.004 
Jessica Kremen, MD 1, , # , Rebecca M. Harris, MD, PhD, MA 1, #, Christopher E. Aston, PhD 2, Meghan Perez, PhD MBA 3, Paul F. Austin, MD 4, Laurence Baskin, MD 5, Earl Y. Cheng, MD 6, Allyson Fried, MSN, CPNP 7, Thomas Kolon, MD 8, Bradley Kropp, MD 3, 9, Yegappan Lakshmanan, MD 10, Natalie J. Nokoff, MD, MSCS 11, Blake Palmer, MD , 12, Alethea Paradis, MTS 13, Dix Poppas, MD 14, Kristy J. Scott Reyes 12, Cortney Wolfe-Christensen, PhD 12, David A. Diamond, MD 15, Amy C. Tishelman, PhD 16, Larry L. Mullins, PhD 3, Amy B. Wisniewski, PhD 2, Yee-Ming Chan, MD, PhD 1
1 Boston Children's Hospital and Harvard Medical School, Boston, Massachusetts 
2 University of Oklahoma Health Sciences Center, Oklahoma City, Oklahoma 
3 Oklahoma State University, Stillwater, Oklahoma 
4 Texas Children's Hospital and Baylor College of Medicine, Houston, Texas 
5 University of California San Francisco Medical Center, UCSF School of Medicine, San Francisco, California 
6 Lurie Children's Hospital of Chicago, Feinberg School of Medicine of Northwestern University, Chicago, Illinois 
7 John R. Oishei Children's Hospital, Buffalo, New York 
8 Children's Hospital of Philadelphia, Perelman School of Medicine at University of Pennsylvania, Philadelphia, Pennsylvania 
9 OKC Kids, Oklahoma City, Oklahoma 
10 Children's Hospital of Michigan, Wayne State University School of Medicine, Detroit, Michigan 
11 Childrens Hospital of Colorado, University of Colorado Anschutz Medical Campus, Aurora, Colorado 
12 Cook Children's Medical Center, University of Oklahoma, College of Medicine, Oklahoma City, Oklahoma 
13 St. Louis Children's Hospital, Washington University School of Medicine, St. Louis, Missouri 
14 New York Presbyterian Hospital, Weill Cornell Medical College, New York City, New York 
15 Golisano Children's Hospital, University of Rochester School of Medicine and Dentistry, Rochester, New York 
16 Boston College, Morrissey College of Arts and Sciences, Boston, Massachusetts 

Address correspondence to: Jessica Kremen, MD, Division of Endocrinology, Department of Pediatrics, Boston Children's Hospital, 333 Longwood Avenue, Boston, MA 02115; Phone (617) 919-6977; Fax (617) 730-6216Division of EndocrinologyDepartment of PediatricsBoston Children's Hospital333 Longwood AvenueBostonMA02115

ABSTRACT

Study Objective

Infants with genital development considered atypical for assigned female sex may undergo feminizing genitoplasty (clitoroplasty and/or vaginoplasty) in early life. We sought to identify factors associated with parent/caregiver decisions regarding genitoplasty for their children with genital virilization.

Design

Longitudinal, observational study

Setting

Twelve pediatric centers in the United States with multidisciplinary differences/disorders of sex development clinics, 2015-2020

Participants

Children under 2 years old with genital appearance atypical for female sex of rearing and their parents/caregivers

Interventions/Outcome Measures

Data on the child's diagnosis and anatomic characteristics before surgery were extracted from the medical record. Parents/caregivers completed questionnaires on psychosocial distress, experience of uncertainty, cosmetic appearance of their child's genitalia, and demographic characteristics. Urologists rated cosmetic appearance. For 58 patients from the study cohort with genital virilization being raised as girls or gender-neutral, we compared these data across 3 groups based on the child's subsequent surgical intervention: (i) no surgery (n = 5), (ii) vaginoplasty without clitoroplasty (V-only) (n = 15), and (iii) vaginoplasty and clitoroplasty (V+C) (n = 38).

Results

Fathers’ and urologists’ ratings of genital appearance were more favorable in the no-surgery group than in the V-only and V+C groups. Clitorophallic length was greater in the V+C group compared with the V-only group, with substantial overlap between groups. Mothers’ depressive and anxious symptoms were lower in the no-surgery group compared with the V-only and V+C groups.

Conclusions

Surgical decisions were associated with fathers’ and urologists’ ratings of genital appearance, the child's anatomic characteristics, and mothers’ depressive and anxious symptoms. Further research on surgical decision-making is needed to inform counseling practices.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Key Words : Intersex persons, Disorders of sex development, Congenital adrenal hyperplasia

Abbreviations : DSDs, V+C, V-only


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Vol 35 - N° 6

P. 638-646 - décembre 2022 Retour au numéro
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