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Dengue-Associated Acute Necrotizing Encephalopathy Is an Acute Necrotizing Encephalopathy Variant Rather than a Mimic: Evidence From a Systematic Review - 26/11/24

Doi : 10.1016/j.pediatrneurol.2024.09.021 
Sophie Barron, MD a, Velda X. Han, MD, PhD b, c, Juhi Gupta, MD d, Lokesh Lingappa, MD e, Naveen Sankhyan, MD f, Terrence Thomas, MD g,
a Neurology Department, James Cook University Hospital, South Tees Hospitals NHS Trust, Middlesborough, United Kingdom 
b Department of Paediatrics, Khoo Teck Puat-National University Children's Medical Institute, National University Hospital, National University Health System, Singapore, Singapore 
c Department of Paediatrics, Yong Loo Lin School of Medicine, National University of Singapore, Singapore, Singapore 
d Department of Pediatrics, SMS Medical College, Jaipur, Rajasthan, India 
e Department of Pediatric Neurology, Rainbow Children's Hospital, Hyderabad, Telangana, India 
f Pediatric Neurology Unit, Department of Pediatrics, Advanced Pediatrics Centre, Postgraduate Institute of Medical Education and Research, Chandigarh, India 
g Neurology Service, Department of Paediatrics, KK Women's and Children's Hospital, Singapore, Singapore 

Communications should be addressed to: Dr. Thomas; Paediatric Neurology Service; Department of Paediatrics; KK Women's and Children's Hospital; 100 Bukit Timah Road; Singapore 229899, Singapore.Paediatric Neurology ServiceDepartment of PaediatricsKK Women's and Children's Hospital100 Bukit Timah RoadSingapore229899Singapore

Abstract

Background

Bilateral hemorrhagic thalamic lesions in dengue encephalitis resemble lesions seen in acute necrotizing encephalopathy (ANE). We investigate whether dengue-associated ANE (DANE) should be considered an ANE variant or a mimic.

Methods

Systematic review of dengue encephalitis literature from PubMed and SCOPUS (inception to December 31, 2022). Diagnostic criteria for ANE, acute encephalitis (AE), acute disseminated encephalomyelitis (ADEM), and infection-triggered encephalopathy syndromes were applied.

Results

Data on 162 patients (median age 20 [0.4 to 79] years; 69 [42.3%] female; 72 [44.4%] aged ≤18 years) from 103 articles were analyzed. DANE (62, 38.3%) was the commonest, followed by AE (56, 34.6%) and ADEM (27, 16.7%). The main clinical features were fever (100%), thrombocytopenia (79.0%), headache (57.8%), and seizures (43.7%). Patients with DANE had earlier neurological deterioration (3.5 [1 to 8] vs 5 [1 to 14] days in other encephalitis syndromes, P = 0.0127), seizures (54.2% vs 37.4%, P = 0.0471), higher cerebrospinal fluid (CSF) protein (0.92 [0.18 to 4.8] vs 0.73 [1 to 16] g/L, P = 0.0469), thalamic (100% vs 8.0%) and hemorrhagic brain lesions (73.3% vs 7.5%, P < 0.0001). CSF pleocytosis and positive CSF dengue IgM/viral polymerase chain reaction were reported in 66.7% and 78.6% with DANE. Mortality was 16.1% in DANE, and 40.6% of survivors had disability. High-risk ANE severity scores predicted poor outcomes (positive predictive value 64.3% [95% confidence interval 38.8% to 83.7%]).

Conclusion

DANE differs from other dengue encephalitis syndromes and is clinicoradiologically indistinguishable from sporadic ANE with sufficient evidence to be considered an ANE variant.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Keywords : Dengue virus encephalitis, Acute necrotizing encephalopathy, Bilateral concentric thalamic lesions, Mortality, Disability outcomes


Plan


 Disclosures: Generative AI and AI-assisted technologies were not used in the process of research or writing.
 Funding sources: This research received no specific grant from any funding agency in the public, commercial, or not-for-profit sectors.
 Ethics approval: Not applicable.
 Data availability: Study data are available in Supplementary File 2.


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Vol 161

P. 208-215 - décembre 2024 Retour au numéro
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