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Immune checkpoint inhibitor-related eosinophilic fasciitis: 3 case reports with literature review - 29/06/25

Fasciite à éosinophiles induite par les inhibiteurs du check-point immunologique : description de 3 cas cliniques français et revue de la littérature

Doi : 10.1016/j.revmed.2025.05.004 
Mélanie Biteau a, Vincent Sibaud b, Alexandre Maria c, Jérémie Dion a, c, Emanuelle Uro-Coste d, Aurore Siegfried d, Andréa Pastissier a, Pierre Cougoul a, Karen Delavigne a, Tthibault Comont a, Valérian Rivet a,
a Internal Medicine and Immunopathology Department, The Cancer University of Toulouse Oncopole, Toulouse University Hospital, 1, avenue Joliot-Curie, 31100 Toulouse, France 
b Oncoderrmatology Department – Medical Oncology, The Cancer University of Toulouse Oncopole, Toulouse University Hospital, Toulouse, France 
c Internal Medicine and Immuno-Oncology Department (MEDI2O), Hospital Saint Eloi, Montpellier University Hospital, Montpellier, France 
d Pathology Department, The Cancer University of Toulouse Oncopole, Toulouse University Hospital, Toulouse, France 

Corresponding author.

Abstract

Introduction

Immune checkpoint inhibitors (ICIs) are associated with a large spectrum of immune-related Adverse Events (irAEs). ICIs can exceptionally induce eosinophilic fasciitis (EF). Data of ICI-related EF (ICI-EF) are scarce without clear guidelines on both diagnosis and treatment.

Methods

We conducted a literature review of all cases of patients over 18 years old with EF diagnosis following ICI treatment between 2016 and November 2023 and meeting Pinal-Fernandez's criteria. New cases from two departments (French Region of Occitania) were added to complete the cohort.

Results

We selected 30 cases: 27 from literature review and 3 new cases diagnosed in Occitania. There was male predominance, with a sex ratio (M/F) of 1.3 with a median age of 57 years. The most common tumor was melanoma (50%). The time to onset was 10 months. Twenty-two patients (73%) had hypereosinophilia (mean 3300/mm3). A large majority (25/30, 83%) received at least one course of steroids therapy while immunosuppressive treatment was needed for 18 patients (72%). Rechallenge was proposed in 2 patients without recurrence of EF.

Discussion

Clinical and biological characteristics appeared roughly similar between ICI-EF and idiopathic-EF. Management is currently based on clinical practice of idiopathic-EF with corticosteroids often used in first line of treatment. However, a second line (methotrexate of mycophenolate mofetil) was required in majority of patients as observed in idiopathic-EF.

Conclusion

There is a significant reporting signal of EF following ICIs. A proactive management is required in all cases. A specific algorithm for treatment is finally proposed.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Résumé

Introduction

Les inhibiteurs du check-point immunitaire (ICI) sont associés à un large spectre d’effets indésirables immuno-induits (irAEs) parmi lesquels d’exceptionnelles fasciites à éosinophiles (FE), encore peu décrites.

Méthodes

Nous avons réalisé une revue de la littérature de l’ensemble des cas de FE survenue après une perfusion d’ICIs entre 2016 et novembre 2023 et répondant aux critères de Pinal-Fernandez. Nous avons également décrit de nouveaux cas pris en charge en région Occitanie.

Résultats

Nous avons sélectionné un total de 30 cas : 27 issus de la revue de la littérature et 3 cas diagnostiqués en Occitanie. L’âge médian était de 57 ans avec une prédominance masculine, sex-ratio (H/F) de 1,3. Le mélanome était le cancer le plus fréquent (50 %), le délai d’apparition de 10 mois. Vingt-deux patients (73 %) présentaient une hyperéosinophilie (moyenne 3300/mm3). Une grande majorité (25/30, 83 %) recevaient une corticothérapie systémique. Un immunosuppresseur était nécessaire pour 18 patients (72 %). Un rechallenge était proposé pour 2 d’entre eux, sans récidive de la FE.

Discussion

Les caractéristiques clinicobiologiques semblent globalement similaires entre les formes immuno-induites et idiopathiques. La prise en charge est basée sur les pratiques cliniques des FE idiopathiques et les corticoïdes constituent la première ligne thérapeutique. Une seconde ligne (méthotrexate ou mycophénolate mofétil) est toutefois souvent nécessaire, comme cela a été observé dans la FE idiopathique.

Conclusion

Il existe un réel signal de fasciites induites par les ICIs qui nécessitent un diagnostic et un traitement rapide. Un algorithme de prise en charge est finalement proposé.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Keywords : Eosinophilic fasciitis, Shulman's disease, Myofasciitis, Immune checkpoint inhibitor, Nivolumab, Pembrolizumab, Immune-related adverse events

Mots clés : Fasciite à éosinophiles, Maladie de Shulman, Myofasciite, Inhibiteur du checkpoint immunologique, Nivolumab, Pembrolizumab, Effets indésirables immuno-induits


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Vol 46 - N° 7

P. 377-385 - juillet 2025 Retour au numéro
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  • Revue des atteintes dermatologiques atypiques et/ou systémiques en lien avec les inhibiteurs de checkpoints immunologiques
  • Valérian Rivet, Vincent Sibaud, Jérémie Dion, Salomé Duteurtre, Mélanie Biteau, Cécile Pages, Andréa Pastissier, Karen Delavigne, Pierre Cougoul, Odile Rauzy, Thibault Comont
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  • Safety profile of JAK inhibitors in inflammatory or autoimmune diseases
  • Julie Moreau, Liticia Chikhoune, Claire Poggi, Sarah Stabler, Jean-Guillaume Letarouilly, Éric Hachulla, David Launay

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