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Preventing early, prolonged vitamin E deficiency: an opportunity for better cognitive outcomes via early diagnosis through neonatal screening - 21/08/11

Doi : 10.1016/j.jpeds.2005.08.003 
Rebecca L. Koscik, PhD , HuiChuan J. Lai, PhD, RD, Anita Laxova, BS, Kathleen M. Zaremba, MPH, Michael R. Kosorok, PhD, Jeff A. Douglas, PhD, Michael J. Rock, MD, Mark L. Splaingard, MD, Philip M. Farrell, MD, PhD
From the Department of Biostatistics/Medical Informatics, Nutritional Sciences, and Pediatrics, University of Wisconsin, Madison, Wisconsin; Department of Statistics, University of Illinois at Urbana-Champaign, Urbana, Illinois; and Department of Pediatrics, Medical College of Wisconsin, Milwaukee, Wisconsin 

Reprint requests: Rebecca Koscik, PhD, Assistant Scientist, Department of Biostatistics and Medical Informatics, K6/422 Clinical Sciences Center, 600 Highland Ave, Madison, WI 53792.

Abstract

Objective

To evaluate whether early diagnosis of cystic fibrosis (CF) through newborn screening (NBS) and early vitamin E status are associated with cognitive function.

Study design

We assessed cognitive function for 71 children without meconium ileus (ages 7.3-16.9 years) enrolled in the screened (S) or control (C) group of the Wisconsin CF Neonatal Screening Project. The Test of Cognitive Skills, 2nd edition generated the cognitive skills index (CSI; mean = 100, SD = 16). Vitamin E deficiency at diagnosis was defined as plasma alpha-tocopherol (⍺-T) below 300 μg/dL (<300E). Primary analyses evaluated CSI scores across the 4 levels of group (S or C) by using ⍺-T status (<300E or >300E) with analysis of covariance.

Results

After adjusting for covariates, CSI in the C<300E group was significantly lower than each of the other groups (C>300E, S<300E, and S>300E; P < .05). The highest proportion of CSI scores >84 occurred in the C<300E group (41%). Patients in this group also had the lowest mean head circumference z-scores at diagnosis.

Conclusions

Our results show that prolonged ⍺-T deficiency in infancy is associated with lower subsequent cognitive performance. Thus, diagnosis via NBS may benefit the cognitive development of children with CF, particularly in those prone to vitamin E deficiency during infancy.

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Mots-clés : ⍺-T, ANCOVA, ANOVA, C, CF, CSI, GEE, MI, PI, RCT, S, SES, TCS/2


Plan


 Supported by the (grants DK 34108, DK 02891, M01 RR03186 and M01 RR00058) and Cystic Fibrosis Foundation (grant A001-5-010).


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Vol 147 - N° 3S

P. S51-S56 - septembre 2005 Retour au numéro
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