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Phonics Training Improves Reading in Children with Neurofibromatosis Type 1: A Prospective Intervention Trial - 23/09/16

Doi : 10.1016/j.jpeds.2016.06.037 
Shelley S. Arnold, BA 1, 2, Belinda Barton, PhD 1, 2, 3, Genevieve McArthur, PhD 4, Kathryn N. North, MD 5, 6, Jonathan M. Payne, DPsych 5, 6, *
1 Institute for Neuroscience and Muscle Research, The Children's Hospital at Westmead, Australia 
2 Discipline of Paediatrics and Child Health, Faculty of Medicine, University of Sydney, Australia 
3 Children's Hospital Education Research Institute, The Children's Hospital at Westmead, Australia 
4 Department of Cognitive Science, ARC Centre of Excellence in Cognition and its Disorders, Macquarie University, NSW, Australia 
5 Murdoch Childrens Research Institute, The Royal Children's Hospital, Australia 
6 Department of Paediatrics, University of Melbourne, VIC, Australia 

*Reprint requests: Murdoch Childrens Research Institute, Flemington Rd, Parkville VIC 3052, Australia.Murdoch Childrens Research InstituteFlemington RdParkvilleVIC3052Australia

Abstract

Objective

To examine the efficacy of a phonics-training program in children with neurofibromatosis type 1 (NF1) and reading difficulties.

Study design

Thirty children (7-12 years of age) with NF1 completed a double-baseline, 24-week intervention trial. Literacy outcome measures were assessed at 4 time points: (1) at baseline; (2) after an 8-week no-treatment period; (3) immediately post-treatment; and (4) at follow-up 8 weeks post-treatment. Repeated-measures ANOVA were conducted to examine change over time for all outcome measures, and significant main effects were explored with planned comparisons. Predictors of treatment effects were examined by linear regressions.

Results

Ninety percent of participants completed the intervention. Intervention-specific improvements were observed across a range of literacy outcomes, including reading accuracy (nonword reading, Cohen d = 1.10; regular-word reading, Cohen d = 0.32), letter-sound knowledge (Cohen d = 0.80), blending (Cohen d = 0.88), repetition of nonsense words (Cohen d = 0.94), phonemic decoding fluency (Cohen d = 0.55), and reading comprehension (Cohen d = 0.31). Improvements were maintained 8 weeks post-treatment. Age (P = .03) and working memory (P = .02) significantly influenced efficacy, with greatest improvements observed in older children with stronger verbal working memory capacity.

Conclusions

Home-based, computerized reading intervention was effective in improving the reading and reading-related abilities of children with NF1 and reading difficulty.

Trial registration

Australian and New Zealand Clinical Trials Registry: ACTRN12611000779976

Le texte complet de cet article est disponible en PDF.

Keywords : neurofibromatosis type 1, reading deficit, phonics training, phonological awareness, intervention

Abbreviations : ADHD, CC2, FISIQ, NF1, SES, t1, t2, t3, t4, WISC-IV


Plan


 Supported by Children Tumor Foundation Young Investigator Award (2011-01-009 [to J.P.]). The authors declare no conflicts of interest.


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Vol 177

P. 219 - octobre 2016 Retour au numéro
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