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Atteinte trachéobronchique isolée de la polychondrite atrophiante : intérêt du TEP-scanner - 13/09/12

Doi : 10.1016/j.rmr.2012.05.004 
M. Blanc-Caille a, b, C. Beynat a, b, M. Blot a, S. Audia a, b, C. Genety c, M. Toubeau d, P. Camus a, b, e, P. Bonniaud a, , b, e
a Service de pneumologie, CHU du Bocage, 14, rue Gaffarel, BP 77908, 21079 Dijon cedex, France 
b Faculté de médecine, université de Bourgogne, 21079 Dijon, France 
c Centre hospitalier, 71600 Paray-le-Monial, France 
d Service de médecine nucléaire, centre Georges-François-Leclerc, 21000 Dijon, France 
e Inserm U866, 21000 Dijon, France 

Auteur correspondant.

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Résumé

Introduction

La polychondrite atrophiante est une maladie rare et grave caractérisée par une atteinte inflammatoire et multifocale des cartilages. Le diagnostic bien qu’urgent est difficile lorsque l’atteinte trachéobronchique est isolée.

Observation

Nous rapportons le cas d’une femme de 55ans aux antécédents récents d’épisodes fébriles non infectieux accompagnés d’un syndrome inflammatoire biologique et corticosensibles. L’auscultation, les explorations fonctionnelles respiratoires et le scanner thoracique évoquaient la présence d’une trachéobronchomalacie. Une polychondrite atrophiante était suspectée sans pouvoir être confirmée sur le plan histologique et biologique, ce d’autant qu’aucune autre atteinte cartilagineuse n’était retrouvée. Un hypermétabolisme laryngé et trachéobronchique au TEP-scanner réalisé en l’absence de traitement corticoïde fut un argument pour retenir ce diagnostic. Un mois après reprise et majoration de la corticothérapie, cet examen était normalisé. Secondairement, lors de la décroissance prudente des corticoïdes, la patiente a développé une chondrite nasale confirmant le diagnostic de polychondrite atrophiante.

Conclusion

Le TEP-scanner pourrait être utile au diagnostic de la polychondrite atrophiante dans sa forme trachéobronchique isolée. Sa place dans le suivi thérapeutique de cette maladie reste à évaluer et doit prendre en compte l’irradiation de cet examen.

Il testo completo di questo articolo è disponibile in PDF.

Summary

Introduction

Atrophic polychondritis is a rare and serious disease characterised by multifocal inflammatory lesions of cartilage. The diagnosis, though urgent, is difficult when there is isolated tracheal involvement.

Case report

We report the case of a woman of 55 with recent, non-infectious febrile episodes accompanied by a steroid sensitive inflammatory syndrome. Auscultation, lung function tests and a thoracic CT scan suggested tracheobronchomalacia. Atrophic polychondritis was suspected without being confirmed on the basis of histological or biological tests; particularly as no other cartilaginous involvement was discovered. Laryngeal and tracheal hypermetabolism on a PET scan, performed in the absence of corticosteroid treatment, was also in favour of this diagnosis. One month after resumption of steroid treatment at increased dosage, this examination was normal. Secondarily, after careful reduction of steroids, the patient developed nasal chondritis, confirming the diagnosis of atrophic polychondritis.

Conclusion

The PET scanner could be useful in the diagnosis of atrophic polychondritis in its isolated tracheobronchial form. Its place in the follow-up of this disease remains to be evaluated and should take account of the irradiation dose of this examination.

Il testo completo di questo articolo è disponibile in PDF.

Mots clés : Polychondrite atrophiante, TEP-scanner, Trachéobronchomalacie, Trachée

Keywords : Atrophic polychondritis, PET scanner, Tracheobronchomalacia, Trachea


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